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摘要
目標建立一項針對自閉症兒童家庭的係統性自閉症相關家庭支持(SAFE)的最終隨機對照試驗的可行性。
設計隨機、對照、多中心可行性研究。
設置參與者來自普利茅斯和康沃爾的三個國家衛生服務(NHS)診斷中心和一個社區路徑。
參與者34個家庭的孩子被診斷為自閉症嚴重程度為1級或2級，年齡在3到16歲之間。4個家庭失訪。
幹預措施SAFE是為自閉症兒童家庭設計的一項為期16周的五期家庭幹預手冊。外管局讓家庭參加由係統從業者主持的5個3小時的課程。
主要和次要結果測量建議的主要結果衡量指標是係統性核心15 (SCORE-15)。建議的次要結果測量:患者健康問卷-軀體焦慮抑鬱症狀，用於自閉症兒童的依戀相關育兒編碼，兒童行為檢查表(CBCL)，反思功能問卷(RFQ)和護理無助問卷。在基線和隨機分組後24周收集結局指標。
結果研究中保留的所有主要照顧者都在兩個時間點完成了SCORE-15。36個目標家庭中的34個被招募，88%的家庭被保留。對治療師的培訓是有效的。反饋顯示了接受隨機化的意願。核心家庭成員的適當會議有100%的出席率。SCORE-15顯示，與對照組相比，接受SAFE治療的家庭得分有所下降。定性數據還顯示，家庭認為這項研究是可以接受的，接受SAFE的家庭經曆了積極的變化。反饋意見表明，SCORE-15應保留作為未來試驗的主要指標，但應減少次要指標。
結論這項研究表明，進行更大規模的SAFE試驗是可行的。研究結果表明，SAFE可以彌補目前在推薦治療方麵的差距，可以由NHS工作人員自信地提供，並有可能成為一種有益的治療方法。
試用注冊號istrn83964946和IRAS213527。
- 兒童與青少年精神病學
- beplay体育相关新闻
- 社區兒童保健
這是一篇開放獲取的文章，根據創作共用屬性4.0 Unported (CC BY 4.0)許可證發布，該許可證允許其他人出於任何目的複製、重新分發、重新混合、轉換和構建此作品，前提是原始作品被正確引用，提供到許可證的鏈接，並表明是否進行了更改。看到的:https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/．
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本研究的優勢和局限性
這項研究填補了現有研究數據的空白，並提供了重要的可行性信息，為完全驅動的隨機對照試驗提供了信息。
本研究探討了采用家庭功能和一係列心理健康措施的可行性。beplay体育相关新闻
定量可行性數據由定性焦點小組和訪談補充。
這項研究探討了經濟分析措施在包括患有發育障礙的成年人及其兒童在內的人群中的可行性。
參與者是從英格蘭西南部相鄰縣的兩個國家衛生服務信托基金招募的，這導致了潛在的偏見。未來的隨機對照試驗將擴展到包括蘇格蘭和威爾士在內的英國各地的中心。
簡介
超過1%的英國人口被診斷為自閉症。1被診斷為自閉症兒童的家庭有著複雜的需求。患有自閉症的兒童在社交方麵有障礙，行為和興趣受限，重複。2自閉症被廣泛認為具有遺傳成分，更廣泛的自閉症表型在家庭成員中不成比例地代表。3.beplay体育相关新闻70%以上的自閉症患者和50%以上的自閉症患者的父母都有心理健康問題。4個5自閉症兒童的父母比正常發育兒童的父母更有可能因精神障礙住院6據報道，與其他殘疾兒童的母親相比，自閉症兒童的母親有更高的未滿足需求，更多的應對困難和更低的服務互動滿意度。7
由於這些家庭經常在兒童自閉症的同時表現出心理疾病，治療這些問題的服務成本很高。8 9此外，心理健康問題得不到治療或反應遲鈍會增加社會成本，使父母難以與服務機構有效beplay体育相关新闻互動，10這可能會惡化兒童的結局，並加劇自閉症帶來的巨大經濟負擔。9
對這些家庭中高水平的情感性障礙的解釋包括:與自閉症狀況相關的壓力、遺傳因素和代際家庭動態。養育自閉症兒童涉及與挑戰性行為、交流困難、孤立和兒童表現出的非典型依戀行為相關的壓力。11此外，由於恥辱、失業和難以獲得支持等社會問題，與其他人群相比，這些父母的生活質量更差，壓力更大。12日13自閉症兒童的父母報告說，隨之而來的心理健康的缺乏加劇了他們孩子的不良適應行為，14這很可能導致痛苦和絕望的無益循環。
先前的研究表明，女性遭受創傷和虐待的經曆與她們後代患自閉症的風險增加有關。15日16因此，自閉症兒童的母親可能比一般人群更有可能應對以前的創傷事件。自閉症兒童的家庭可以體驗到積極的家庭生活，很好地應對困難，並與孩子建立良好的關係，17但他們是高危人群，對他們的治療是脫節的、昂貴的和不充分的。18 19
需要采取更加協調一致的辦法，注重家庭內部的溝通、應對具有挑戰性的行為和相關問題的戰略，以及建立優勢和關係以減輕心理健康困難。beplay体育相关新闻目前的研究應該放在國際上呼籲在國家層麵上改善自閉症兒童家庭的服務和護理的背景下，20.以及國家健康和護理卓越研究所(NICE)的指導方針和建議，21日22以及門羅報告中提出的兒童服務提供方麵的發展。23日24自閉症兒童的家庭本身也強調了專業人員對兒童和更廣泛的家庭進行治療的重要性。6
係統性自閉症相關家庭賦權(SAFE)是一種係統性家庭治療方法，旨在解決與自閉症相關的需求，包括解決問題、社會溝通不良、心理健康困難和具有挑戰性的行為。beplay体育相关新闻25係統的家庭治療是一種公認的、以證據為基礎的心理治療方法。26盡管有證據表明家庭療法可以為自閉症兒童及其父母帶來好處27 28它在解決與這種情況相關的挑戰方麵的功效尚未受到隨機對照試驗的影響。此外，現有的研究壓倒性地表明，自閉症兒童的家庭希望幹預措施能夠真正改善他們的日常生活和幸福感。29 30
患者和公眾參與
這項研究通過普利茅斯自閉症網絡對90多個家庭進行了調查和采訪，特別是在診斷後缺乏支持和整個家庭需要支持。主要目的是製定一套麵向家庭的支持方案，並進行可行性研究、確定的試驗，並最終實施一項幹預措施，在診斷後向所有家庭提供。為了以可持續的方式實現這一目標，我們在設計和應用的每個階段都將家庭作為合作夥伴。
在試驗開始之前，由家庭擔任顧問進行了一項試點研究。從試點開始，我們招募感興趣的家庭組成外管局家庭谘詢小組。他們的代表是最初投標的共同申請人，並被聘為研究助理。在試驗的每個階段，包括初始應用、製定、改進和管理幹預措施、編寫試驗材料、招募、培訓和傳播，都向谘詢小組進行了谘詢。
家庭代表參加了所有試驗管理和研究會議，並參加了所有培訓。她向協商小組成員通報，並酌情與更廣泛的小組舉行會議。來自家庭的投入在吸引參與者和確保他們的福祉方麵是無價的。
患者和公眾參與(PPI)是這項研究的內在組成部分，我們與自閉症兒童家庭的持續積極參與和夥伴關係是一種力量。這項研究是從家庭所闡述的困難中產生的，我們與他們合作製定解決方案。我們認為這種工作方式對接受幹預的家庭的結果產生了實質性的影響，事實上，來自家庭的反饋是壓倒性的積極。我們也相信PPI確保了更合乎道德和更徹底的研究，而不會失去最終目標。盡管麵臨挑戰，但整個家庭的投入為研究團隊提供了相當大的動力。
宗旨和目標
這項研究的目的是建立一個確定的SAFE隨機對照試驗的可行性。
我們的目標是:
展示識別、招募和隨機挑選合格家庭的能力。
驗證所提出的結果措施和隨訪是可接受的，隨訪損失的目標是可實現的。
評估家庭對幹預的堅持程度。
收集結果的定量數據，為未來試驗的設計(和樣本量)提供依據。
調整現有的資源使用問卷(RUQ)，並評估基於偏好的工具的可行性，以促進未來的經濟評估。
作為過程可行性評估的一部分，收集有關家庭SAFE經驗和研究本身的數據。
作為過程可行性評估的一部分，確保所提議的培訓安排是有效的和可擴展的。
為未來的試驗提供操作經驗。
方法與分析
這項研究包括一項隨機、對照、多中心的可行性研究，研究對象包括被診斷為自閉症兒童的家庭。25
參與者
參與者來自普利茅斯和康沃爾的三個國家衛生服務(NHS)診斷中心，通過搜索臨床記錄或診斷後直接招募。在研究開始後，增加了社區招聘途徑，以減輕臨床工作人員的負擔，提高參與。通過當地社區場所的海報招募家庭。
資格由診斷臨床醫生或臨床記錄或診斷信以及與家庭討論確定。研究小組的一名成員在第一次家訪時獲得同意。試點數據表明，SAFE對沒有嚴重症狀或智力障礙的兒童最有效，也最容易使用。有嚴重溝通障礙的兒童很難參與一些SAFE的活動。因此，在這項可行性研究中，我們的目標人群是自閉症嚴重程度為1級或2級但沒有智力障礙的兒童的家庭。
合格標準
家庭成員包括自閉症兒童，年齡3-16歲。
診斷自閉症譜係障礙(ASD)的嚴重程度為1或2級，如精神疾病診斷和統計手冊第五版(DSM-5)所述。2
在同意接受研究的12個月內被診斷出來。
如果存在其他診斷，ASD必須是主要診斷。
家庭願意遵守研究要求。
排除標準
DSM-5中記載的ASD嚴重程度為3級的兒童。2
患有ASD和智力障礙的兒童。
孩子或家人有嚴重的伴隨疾病，或其他情況使他們無法遵守研究要求。
可能對研究人員的安全構成威脅的家庭。
沒有足夠的英語語言或能力讓家長/孩子同意/同意這項研究。
幹預
SAFE是一項手冊式的全身性家庭治療強化計劃，旨在治療自閉症兒童家庭所遇到的不適適應自閉症症狀及精神健康方麵的困難(beplay体育相关新闻在線補充附錄1)．SAFE的首席治療師是合格的NHS係統從業者，他們接受了額外的4天關於SAFE原理和交付的培訓課程。每個首席治療師都有一名接受過SAFE培訓的支持治療師陪同。SAFE提供了一係列基於依戀理論、已建立的係統實踐和自閉症患者已知的視覺處理偏好的治療活動。31日32外管局最好被視為一個工具箱，它有各種各樣的活動，可以靈活地應用於家庭治療。活動包括視覺任務、繪畫、建模、角色扮演和跟蹤圓形圖案。療程由家庭需求主導，治療師和家庭合作，通常以一種有趣的方式，利用家庭資源、治療師的專業知識和SAFE提供的工具。SAFE在很大程度上借鑒了家庭治療實踐和文獻中有據可稽的積極和有趣的方法。33每個治療療程包括兩名至少具有中級家庭治療資格的治療師，並接受為期4天的SAFE原則培訓。在第1周至16周期間，被分配到SAFE幹預的家庭參加了5個3小時的SAFE治療課程。第1次和第5次會議是多家庭會議，在社區環境中進行。第2、3和4節是為個別家庭舉辦的，在社區場地或家庭住宅舉行。治療方案完成後，家庭在分配後24周參加了小組隨訪會議。來自當地誌願團體的訓練有素的支助工作人員參加了這次後續會議，並向家屬提供了有關通過現有網絡繼續提供支助的信息。
通常使用的支持
家庭通常在診斷後與診斷兒科醫生進行隨訪預約。
症狀不嚴重的兒童的父母往往會被引導到地方當局的育兒班。在某些情況下，還指導家庭求助於相關資源，例如全國自閉症協會、自閉症門戶和國民保健製度兒童和青少年心理健康服務。beplay体育相关新闻對於有成員經曆抑鬱或焦慮的家庭，治療方法各不相同，與自閉症相關的護理無關。轉診通常是通過全科醫生與接受認知行為治療的患者進行，作為改善心理治療服務和/或藥物治療的一部分。
過程
這些家庭被分成4組，每組6到12個家庭(兩組來自普利茅斯，兩組來自康沃爾)。基線後，一旦招募了足夠多的家庭來建立隊列，家庭被隨機2:1分配到SAFE幹預+通常使用的支持(SAFE +SUE)或僅SUE。隨機分組由半島臨床試驗單元(CTU)編程團隊的一名成員通過一個24小時基於網絡的係統進行，該係統由CTU與獨立於試驗團隊的統計學家共同創建，並使用隨機排列塊，按研究地點分層。22個家庭被分配到SAFE +SUE, 12個家庭被分配到SUE圖1)．臨床工作人員和收集結果數據的研究人員對分配不知情。幹預組的患者接受了治療師的預備家訪。
參與者流程圖(CONSORT)。試驗報告綜合標準;CWA，被診斷為自閉症的兒童;PCG，主要照顧者;PDI，家長發展訪談;SAFE，係統性自閉症相關家庭支持項目;得分，係統核心15。
在基線和隨機化後24周收集結果測量數據。從幹預參與者中收集了額外的數據:分配後，每個治療療程和反饋日(見圖1)．
可行性結果測量
識別、招募和隨機挑選合格家庭的能力。
受試者對所提議的結果測量和隨訪時間表的可接受性，以及隨訪損失的目標是否可實現。
治療師和家庭對幹預的堅持程度。
能夠收集結果的定量數據。
RUQ和基於偏好的工具對這一人群的適宜性。
培訓安排的有效性和可擴展性。
臨床結果測量
建議的主要結果衡量指標為係統性核心15 (SCORE-15)。34這是一項15項的紙質調查，由三個子類別組成。每個項目的分數範圍從1到5。總體得分的潛在範圍是15到75分，得分越低表明家庭功能越好。根據現有文獻，35從幹預前到幹預後，家庭功能發生了有意義的變化，總分減少了3分。SCORE是兒童和青少年改善心理治療國家計劃中采用的家庭功能的主要衡量標準，是評估英國家庭治療對生活質量影響的金標準。36每個有能力的家庭成員都被要求在基線和隨機分組後24周完成SCORE-15。
SCORE-15特別適合作為本研究的主要衡量標準，因為它是針對整個家庭的衡量標準，與SAFE一樣，它有一個基於關係動態對所有家庭成員的福祉至關重要這一前提的係統框架。此外，SAFE的三個維度很好地匹配了這一人群的需求，因為SCORE-15對心理健康和問題解決方麵的變化很敏感，這些變化由三個子類別衡量:家庭力量、恢複力和應對能力(力量和適應性);beplay体育相关新闻家庭內部的溝通和理解(溝通中斷)和管理問題能力的變化(被困難壓倒)。該分數還與父母滿意度、心理健康、優勢和困難以及生活滿意度等指標相關。beplay体育相关新闻37
擬議的次要結果測量指標的得分，該指標反映了兒童行為、親子依戀、焦慮和抑鬱的變化:
患者健康問卷(PHQ)-軀體焦慮抑鬱症狀由家長填寫。這包括測量抑鬱的PHQ-9和測量焦慮的廣泛性焦慮障礙(GAD-7)。38
適用於自閉症兒童的依戀相關育兒編碼(CARP-A)的適應性相互性分量表39由整個家庭完成。CARP-A是一種有效的觀察性測量方法，用於觀察自閉症兒童對照顧者的依戀行為。該措施被改編成一個樂高家庭“建造你的房子”任務。
的很高40由主要照顧者填寫。這是一項包含30個問題的紙質調查，旨在檢測情緒和行為問題。
的詢價表40由父母完成，測試理解自己和他人精神狀態的能力。
護理無助問卷(CGHQ)41由家長完成。這是一份26項問卷，旨在評估無組織護理的各個方麵。
對擬議的一般衛生經濟結果措施的評分也提供了成本效益分析可行性的數據:
EuroQol 5維度(EQ-5D)，用於測量健康結果的標準化通用工具。
兒童健康效用9維度(CHU-9D)，一種基於兒科一般偏好的與健康相關的生活質量測量方法。
RUQ，一份由家長填寫的關於其子女使用醫療保健和社會資源的紙質問卷。RUQ的設計是為了確定NHS和社會護理資源的經濟評估使用。
通過焦點小組評估提出的定性結果
通過焦點小組評估的擬議定性結果:
參與者和治療師對SAFE的可接受性和試驗過程。
拒絕和退出研究的原因。
由分配給SAFE的治療師和家庭在每次SAFE會議後完成的附加流程措施:
客戶滿意度問卷(CSQ-8，按家庭填寫)。
治療的有益方麵調查問卷-評估每個療程中哪些是有益的/無益的(由家庭完成的HAT)。
培訓檢查表和問卷監測方案的遵守情況(由治療師完成TCQ)。
定量分析
在分析之前，研究團隊製定並同意了詳細的統計分析計劃。對於每個結果測量，計算相關評分，並由試驗組描述。
在可用的情況下，已發布的指南用於處理、評分和總結這些措施，包括在問卷上缺少項目的情況下使用歸責法。適當地計算了彙總措施，例如，平均值和標準差、中位數和範圍、類別中的數字和百分比。唯一對比兩組的分析是主要結局評分(SCORE-15) 95% CI形式的區間估計。
定性分析
在分析之前，我們商定了一個定性分析計劃。在每個隊列收集24周的結果數據後，對該隊列的SAFE +SUE和SUE家庭進行焦點小組訪談。對焦點小組進行錄音和逐字轉錄。隨後的定性數據使用專有的計算機輔助定性數據分析軟件NVivo V.10進行管理，並進行專題分析。42 43編製了過程測量的摘要，包括來自李克特量表的定量數據和開放式問題的專題分析。隨後，兩位作者對定性數據進行了獨立分析，包括對數據子集的注釋和備忘錄，並就有關外管局家庭經驗的總體主題達成了共識。
結果
招募和隨機分配
在接受篩查的138個家庭中，106個符合條件，32個不符合條件。45個合資格家庭表示有興趣參與，其中34個家庭(圖1)．由於隨機化隻發生在一個完整的隊列中(每個地點有6到12個家庭)，從同意(完成基線問卷)到隨機化之間的時間有所不同。33個家庭獲得了相關日期的數據，其中基線問卷完成和隨機化之間的中位數(範圍)為21天(2-111天)，平均值(SD)為34(32)天。19個家庭完成了為期24周的評估。由於時間限製，19個日期中有6個時間少於22周，沒有一個時間超過26周。所有主要照顧者都是母親，有三個單親家庭(兩個分配給SAFE+SUE，一個分配給SUE)。兩組自閉症兒童的基線人口統計數據相似表1)．各家庭的基線構成各不相同，列於表2．
結果指標和隨訪時間的可接受性及隨訪失敗
1個SUE家庭失訪，3個SAFE+SUE家庭失訪(圖1)．建立了報告和記錄與心理健康相關的嚴重不良事件(sae)的機製，從同意到參與者完成隨訪或退出研究。beplay体育相关新闻無嚴重急性呼吸道感染報告。
為了研究的目的，核心家庭被認為是自閉症兒童的主要照顧者(所有母親)。在一個案例中，父母是共同的主要照顧者。家庭可以選擇其他人參加會議並填寫數據。在基線時，34個家庭和122名家庭成員提供了數據。在為期24周的評估中，有30個家庭和97名家庭成員提供了數據。不同的結果是由家庭成員的不同組合完成的。主要照顧者提供了基線時所有測量的數據，其他23個照顧者(父親)中有22個也提供了同樣的數據。有少數護理人員在24周時沒有提供一些調查問卷的數據。自閉症兒童及其兄弟姐妹的SCORE是否完成是可選的。自閉症患兒未完成檢查的原因為:兒童年齡太小(n=4)、無法安排檢查(n=1)、兒童不願意檢查(n=1)、原因不明(n=1)(見圖1)．
家庭對幹預的堅持程度
完全參與SAFE幹預包括5個3小時的治療療程。第一次和最後一次是在第1周到第16周期間為父母舉辦的多家庭會議(如果孩子願意，他們可以參加)，最後一次反饋日是在第22周。除了一位母親缺席第一次會議外，主要照顧者出席了這些會議，但父親參加了會議。自閉症兒童總是出現在單獨的會議2-4。5名兒童也出席了家長會議1和5。
結果的定量數據
SCORE-15的結果，包括隨機分組估計的不確定度(95% CI)表達式顯示在表3．一般來說，沒有關於如何處理所使用的結果測量的缺失數據的具體指導。接下來，如果缺少的項目不超過一個，則決定使用個人的總分數據，並計算其他項目的平均值。如果有子組的總數，則如果每個子組中缺少的項目不超過一個，則包括這些項目，並為此計算子組內其他項目的平均值。
對該人口使用經濟評價工具的可行性
在以初級保健為基礎、以社區為基礎和以精神衛生為基礎的服務中，幹預組和對照組的衛生經濟學數據達到了完整性，基線時的應答率為100%，幹預組和對照組在24周時分別下降到82%和83%。beplay体育相关新闻門診服務在基線時的響應率為68%和67%，但在24周時，幹預組和對照組的完整性分別提高到82%和83%。
對於EQ-5D-5水平，在基線時對照組有100%的應答率。24周時，幹預組和對照組的應答率分別為82%和83%。
正如預期的那樣，CHU-9D反應主要由自閉症兒童提供(必要時由主要照顧者完成)。幹預組自閉症兒童的反應率從77%下降到73%，但在基線和24周時，三個主要照顧者的反應率保持不變(14%)。在對照組中，從基線到24周，自閉症兒童的反應率從83%下降到58%，主要照顧者(母親)的反應率從25%下降到17%。盡管有跡象表明，隨著時間的推移，SAFE+SUE自閉症兒童的適當服務使用會增加，成本也會降低，但經濟評估隻關注自閉症兒童，因此沒有收集到足夠的整個家庭服務使用和成本數據。
家庭的研究經驗和外管局的幹預
在每個隊列的家庭反饋日，從SAFE+SUE和SUE家庭收集研究經驗的定性數據。數據分析揭示的關鍵領域是(1)這項研究沒有負擔，(2)他們參與是為了幫助他人，(3)研究人員使完成任務更容易，會議可以以不同的方式組織。
家庭並不覺得完成CARP-A樂高任務和問卷很麻煩:
不太介意做樂高玩具，我的意思是，這是我們喜歡做的事情，但是調查問卷也沒有問題
家長們覺得問卷太多了，但研究人員平易近人的性格讓這項任務變得更容易:
一切都很好……是一位研究助理做的，她很友好，很平易近人，這讓事情變得很容易……
參與這項研究的家庭一般都是出於無私的原因。他們希望參與一項可能增加診斷後支持的研究。來自SUE家庭的反饋表明，這有助於他們接受自己在研究中的角色:
我想這可能是一種幫助未來孩子的父母獲得支持和建議的方式，當我得到診斷時，他們還沒有
焦點小組的數據還顯示，家庭認為在家上課太分散人的注意力，上課時間應該縮短，但還是需要為年幼的孩子增加上課時間和更多的活動。
當家庭被分配到幹預組時，通過過程評估量表、家庭成員在每次治療後完成的HAT和CSQ以及家庭反饋日收集SAFE的家庭經驗數據。HAT的定量數據表明，SAFE家庭認為幹預是有幫助的，兒童和成人認為HAT所有階段的平均分是有幫助或非常有幫助的。對過程測量和反饋日的所有定性數據進行分析，得出以下主要主題:治療師幫助反思，增進理解，感覺更親密，感覺更自信，更能反思和解決問題，改善溝通，減少孤立感。
多家庭會議讓家庭感到不那麼孤獨，更能談論困難的問題，更少被評判。
與其他父母交談，感覺被傾聽和支持
談論日常問題，並與其他父母分享，總體上感覺我並不孤單
據報道，家庭成員能夠退一步反思，從而在處理家庭問題時更有信心。
分解問題事件，看看原因，結果，做出的選擇。將最近的事件與過去的事件進行比較，看到決策和行動的進步和成熟
SAFE治療師被視為盟友，這些活動有助於解決家庭問題，從而增進理解和改善心理健康:beplay体育相关新闻
實際上能夠聽到我做得很好，實際上沒有我想象的那麼糟糕，這很好。它能幫助我改善我的精神和情緒狀態
培訓的有效性和可擴展性
治療師在每次會議後完成TCQ，告知未來可擴展性的潛力，並確定培訓方法是有效的。TCQ是一份簡短的問卷，記錄了每屆會議對計劃活動的遵守情況、開展活動的信心和易操作性、活動有效性的評級以及所需的任何額外資源。在幹預完成後，還對治療師進行了焦點小組和訪談。治療師認為SAFE是一種鼓舞人心和有效的幹預，是非病態的，以兒童為中心。培訓是激勵和全麵的。82%的會議領導治療師報告說他們感到自信，會議是有效的，活動很容易進行。經驗較少的輔助治療師自信地認為，在63%的治療中，治療是有效的，活動很容易進行。治療師覺得監督很有幫助。他們強調，培訓和幹預之間的差距太大了。
運營經驗的發展
盡管麵臨諸多挑戰，但首席研究員(CI)仍在預算範圍內按時完成了研究。試驗指導委員會、太平洋大學和研究團隊的支持和建議促進了CI技能的發展，為最終試驗做準備。
討論
據我們所知，這項研究在評估以家庭治療為基礎的幹預措施的可行性和有效性方麵是獨一無二的，這種幹預措施是專門為自閉症兒童的家庭設計的。結果表明，進行更大規模的SAFE試驗是可行的。研究結果還表明，為診斷後的家庭提供SAFE是可行的和潛在有效的。
以下列方式滿足預定的標準來支持最終試驗的進展:(1)36個目標家庭中的34個被招募。家庭反饋顯示願意接受隨機化，因為家庭認為研究有可能擴展服務，(2)88%的家庭被保留，(3)100%的核心家庭成員參加了適當的會議，(4)對於SCORE-15, 88%的主要照顧者、62%的自閉症兒童和55%的其他家庭成員在兩個時間點和每個維度上都有完整的數據。(5)為自閉症兒童收集健康和社會護理資源利用數據和健康相關的生活質量數據是可行的。(6)過程評估和反饋日表明，在82%的會議中，首席治療師感到有信心，(7)來自家庭的定性和過程數據表明了初步的療效潛力，因為SAFE被評為有助於或非常有助於解決問題。定性分析揭示了以下積極改變的主題:治療師幫助反思、增進理解、感覺更親密、感覺更自信、更能反思和解決問題、改善溝通和減少孤立感。所有定性數據的一個共同點是接受SAFE治療的家庭成員的心理健康狀況有所改善。雖然我們承認目前的研究並沒有發現差異，但SCORE-15顯示SAFE+SUE評分顯著降低，這表明有積極的變化。這一幅度的減少表明可能有初步的療效證明34 35(見圖2)．
所有家庭成員，包括在基線和24周完成SCORE-15測試的自閉症兒童，SAFE+SUE (SAFE)和僅SUE(對照)的SCORE-15子類別的平均變化。SAFE，係統性自閉症相關家庭支持項目;得分15分，係統核心15分;蘇，通常采用的支持。
對SCORE-15數據的進一步分析顯示，由GAD-7量表測量的高度焦慮的主要照顧者經曆了最顯著的積極變化跡象。焦慮分數和SCORE-15值之間的關係很重要，因為SAFE試圖減輕心理健康問題。beplay体育相关新闻有跡象表明，我們提出的措施可以減少焦慮和改善家庭功能，數據表明，接受幹預的嚴重困難的參與者有積極的變化，因此是有希望的(見圖3)．
低焦慮和高焦慮護理者評分-15的總平均變化(減少=積極變化;高焦慮>7 ad -7)。廣泛性焦慮障礙7;SAFE，係統性自閉症相關家庭支持項目;得分15分，係統核心15分。
後續全動力隨機對照試驗的樣本量計算基於主要照顧者的SCORE-15，這將是整個試驗的主要結果。最小的臨床重要差異為3是基於文獻358的標準偏差是根據可行性研究得出的標準偏差7.3計算的。為了解釋幹預組中可能存在的群體效應，我們將使用保守的0.1作為組內相關性，並假設組內平均規模為6，方差為2。采用傳統的雙麵5% alpha和90%冪，並保留2:1的分配，要求有405個可評估參與者。利用可行性研究中有經驗的輟學生將使所需人數增加到460人。
可行性研究和之前的研究一起進行4 - 7強烈表明這些家庭是高危群體，他們在診斷後的支持非常有限。主要目標之一將是進行決定性的試驗，以解決國際問題20.以及國家推薦的與自閉症兒童及其家庭有關的良好實踐(NICE指南)。21日22這些建議采取社會心理幹預措施，以提高家庭內部的敏感性、反應能力和溝通能力。他們還呼籲采取幹預措施，通過製定一攬子護理方案來解決共存的心理健康問題，並為家庭提供支持，防止具有挑戰性的行為。beplay体育相关新闻NICE與兒童心理健康相關的指導方針還要求提供心理治療，包括家庭治療;beplay体育相关新闻父母的精神問題需要治療，孩子的心理健康需要改善;beplay体育相关新闻發展狀況的管理應與心理健康幹預並行。beplay体育相关新闻
NICE關於自閉症的研究建議要求進行隨機對照試驗，探索旨在減少挑戰性行為、緩解壓力和提高生活質量的家庭幹預。21我們的長期目標也體現在芒羅的報告中，44它呼籲兒童服務提供以家庭為中心的治療幹預，而不是風險管理。此外，目前正在實施改善兒童心理治療方案45促進積極的基於依戀和家庭治療方法。外管局有潛力通過提供可持續的、擴展現有服務並有益於家庭的以家庭為基礎的幹預來解決這一差距。
限製
主要指標SCORE-15的使用僅限於7歲以下的兒童，將開發一個經過改編的更直觀的版本，以便7歲以下的兒童可以做出貢獻。經濟評估隻關注確診的孩子。為了確保收集到足夠的數據，後續試驗應包括所有家庭成員的長期服務使用和費用。家庭認為有太多的措施和重複。對於隨後的任何試驗，結果測量都將減少並加以調整。RFQ複製了來自其他度量的信息，CBCL冗長而複雜。這些措施不會在隨後的試驗中使用。我們建議保留SCORE-15(測量家庭功能的感知變化)作為我們對主要照顧者的主要結果測量，其次是調整SCORE-15(用於其他家庭成員，包括最小的孩子)，PHQ-SADS(焦慮量表)，CGHQ(測量照顧者無助感的變化)和CARP-A(測量家庭成員之間的相互關係)。
外管局會議的招聘和組織具有挑戰性。基線和幹預開始之間的時間尺度有很大的變異性。在任何後續試驗中，一旦有足夠多的家庭同意進行隨機化，就可以通過進行基線測量來管理等待。治療師和家庭更喜歡在社區場所進行較短的治療，建議為後續的任何試驗預先安排較短的預約。最終主要試驗招募中預期的挑戰將通過使用社區招募途徑以及使用臨床護士在臨床環境中幫助招募來解決。在目前的研究中，社區途徑在研究的後期引入，並確實促進了招聘。我們還將根據以家庭為中心的服務提供的潛在好處所影響的診所模式，製定一個招聘開放日、篩選工具和SAFE會議的預約係統，鼓勵家庭招聘和明確工作內容。46在目前的研究中，自閉症兒童的家庭如果他們的孩子有智力障礙或需要大量的支持，就不符合資格。幹預措施的後續改進應解決這一問題，以擴大幹預措施的應用範圍。由於普利茅斯和康沃爾缺乏種族多樣性，我們的參與者都是白人。這將需要在未來的任何試驗中解決。考慮到不同種族之間的患病率不同47-49信仰和支持網絡也可能不同，在英國和國際上適當實施，未來的任何審判都必須反映種族多樣性。因此，任何最終的試驗都將包括擁有不同種族客戶群的中心。
結論
據我們所知，這是第一個將家庭治療作為自閉症兒童家庭幹預的研究。提出的主要結果衡量指標SCORE-15表明，與對照組相比，幹預組在應對問題、發展優勢和家庭內部溝通方麵的潛在優勢。定性數據顯示，家庭成員認為幹預改善了理解、溝通、信心、心理健康、反思、解決問題和孤獨感。beplay体育相关新闻出勤率和結局測量的完成是可以接受的，NHS治療師在接受簡短的SAFE培訓後有效地掌握了技能。這項研究表明，SAFE可以彌補目前在診斷後推薦護理方麵的差距，並且可以也應該接受明確的試驗。研究結果表明，現有的NHS工作人員可以有效和自信地提供SAFE，並有可能成為這些家庭可行和有益的治療方法。
致謝
作者要感謝外管局家庭谘詢小組的投入和專業知識，以及所有參與的家庭，我們從他們那裏學到了很多。作者要感謝James Cook, Mary Hosken, Ben Whalley博士，Antonieta Medina-Lara博士和Julian Archer教授在發展和開展這項研究方麵的幫助。作者還想對海倫·漢考克斯的奉獻、努力和敏感給予特別的肯定。
參考文獻
補充材料
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補充數據
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腳注
貢獻者RM、PJV和HH負責研究的整體發展和試驗管理。RM、HH、RD、CM、PE、AB、TV和家庭諮詢小組參與了研究的構思、管理和進行。PE、JC和AB提供方法學專業知識和定量分析建議，PE和JC提供統計專業知識和分析。在JS的支持下，RD是主要研究人員，負責幹預的設計、治療師的監督和定性分析。在家庭諮詢小組的支持下，家庭顧問就設計、操守和資料收集，特別是從參與者的角度，提供意見。所有作者都對本文件的起草、修訂和批準作出了重大貢獻。
資金這項工作得到了美國國家衛生研究所(NIHR)的支持，資助號:PB-PG-0815-20058，以及由autitica資助，資助號:7239。
相互競爭的利益貢獻者是SAFE項目的共同申請者或受雇的研究人員，該項目由NIHR和autitica提供資金。RD與普利茅斯大學(University of Plymouth)共同擁有外管局幹預的知識產權。
患者發表同意書不是必需的。
倫理批準該試驗方案獲得了西南埃克塞特研究倫理委員會的倫理批準(參考文獻:17/SW/0192)。
出處和同行評審不是委托;外部同行評審。
數據可用性聲明應合理要求提供數據。作為本文報告結果基礎的個人參與者數據將應主要作者和研究發起人(普利茅斯大學醫院NHS信托基金)的要求提供。未識別的參與者數據(包括文本、表格、數字和在線補充附錄)將在文章發表後9個月內提供。數據將與已獲得首席研究員和發起人批準的研究人員共享(或向其提供數據訪問權限)。此外，研究方案將根據要求提供。有關提交提案和訪問數據的信息，請聯係主要作者rebecca.mckenzie@plymouth.ac.uk。
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