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摘要
客觀的調查歐洲各地先天性異常兒童的父母和護理人員，了解他們在COVID-19大流行期間獲得醫療服務和支持的經曆。
設計橫斷麵研究。
設置在10個歐洲國家進行在線調查，於2021年3月8日至7月14日開放。
人口1070名患有唇裂、脊柱裂、先天性心髒缺陷(CHD)需要手術和/或唐氏綜合症的0-10歲兒童的父母和護理人員。
主要指標父母對以下方麵的看法:為孩子提供照顧(取消/推遲預約、虛擬預約、獲得藥物)、醫療保健中斷對孩子健康和福祉的影響，以及對醫療來源、組織和親密關係提供的支持的滿意度。
結果在英國和波蘭，醫療保健預約中斷的情況明顯更高(p<0.001)，大約三分之二的參與者報告了“取消或推遲”測試(67/101;與德國(13/74)和比利時/荷蘭(11/55)的約20%相比，256/389)和程序。英國和波蘭三分之一的參與者報告“取消或推遲”手術(22/72;98/266)，而德國隻有8%(5/64)。在波蘭，43%(136/314)的父母報告說，對其孩子正在進行的治療的改變對其孩子的健康產生了中度至嚴重的影響，這一比例明顯高於所有其他國家(p<0.001)。英國和波蘭對全科醫生支持的滿意度最低，而波蘭和意大利對專科醫生和護士支持的滿意度最低。
結論很大一部分參與者報告說，大流行期間醫療保健中斷，對一些人來說，這對他們孩子的健康產生了重大影響。中斷的區域差異對某些醫療保健係統滿足這一弱勢患者群體需求的能力提出了質疑，並表明一些地區應努力改進。
- 新型冠狀病毒肺炎
- 兒科
- 國際衛生服務
數據可用性聲明
本研究中分析的數據集可根據合理要求從通訊作者處獲得。
這是一篇開放獲取的文章，根據創作共用屬性4.0 Unported (CC BY 4.0)許可證發布，該許可證允許其他人出於任何目的複製、重新分發、重新混合、轉換和構建此作品，前提是原始作品被正確引用，提供到許可證的鏈接，並表明是否進行了更改。看到的:https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/．
數據來自Altmetric.com
本研究的優勢和局限性
調查了幾個歐洲國家和先天性異常(CA)類型的大量父母和護理人員的經曆。研究樣本中每種CA類型的比例反映了歐洲每種CA的活產相對數量。
高項目級別的回複率表明調查項目與參與者相關且易於完成。
由於使用社交媒體進行招聘而導致的潛在偏見，例如，排除了生活在“數字貧困”中的人以及那些不與患者和上級組織接觸的人，限製了調查結果的普遍性。
無法對最終調查進行全麵試點，以探索項目的可接受性、理解性和相關性，可能項目的措辭或內容存在一些問題。
背景
COVID-19大流行給全球衛生保健係統帶來了壓力，導致非必要服務的提供嚴重中斷，因為工作人員被重新部署到急性護理，由於擔心病毒在醫院傳播，門診治療和隨訪減少。1 - 3非緊急選擇性護理受到的影響最嚴重，2021年7月英格蘭報告的積壓病例達到創紀錄的560萬例。4個5
先天性異常(CAs)是一係列從出生起就存在的疾病，仍然是兒童發病率和長期殘疾的主要原因。6 7患有ca的兒童需要定期的臨床隨訪，8包括更頻繁的初級保健預約、住院和手術。9 - 12盡管兒童受SARS-CoV-2感染的影響比成人小，13唐氏綜合症被認為是導致嚴重疾病和死亡的危險因素，14日15有基礎疾病的兒童感染的風險可能會增加。16在醫療係統壓力增加的這一時期，記錄ca兒童的醫療經驗至關重要，特別是因為他們代表著弱勢群體。在2020年第一波大流行期間進行的現有研究表明，美國兒科醫療保健預約和治療取消和推遲的比例很高17在歐洲。在18到22歲研究發現，患有ca的兒童的醫療服務中斷會引起父母的焦慮，20.擔心孩子的健康會受到負麵影響。22家長們對新冠病毒感染的擔憂也很普遍，23日24再加上大流行期間其他傳染性感染的減少，25日26日導致去診所的次數減少25 27以及急診部門26日28日在2020年。家長們報告說，缺乏醫療專業人員的支持，包括缺乏針對兒童的與covid -19有關的具體指導。22日29日
本文描述了一項橫斷麵在線調查，該調查探討了患有ca的兒童的父母和護理人員對以下方麵的看法:(a)他們的醫療保健經驗和(b)他們的支持經驗，在大流行發生一年後。這項調查是歐洲合作項目的一部分，“建立歐洲ca兒童關聯隊列(EUROlinkCAT)”。30.該項目旨在利用基於人群的數據調查先天性ca兒童的健康和教育結果。由於各國在限製水平、醫療保健係統和資源可用性方麵存在差異，該調查在幾個歐洲國家進行，以探討在提供醫療服務方麵可能存在的差異。
方法
本研究是根據《加強流行病學中觀察性研究的報告》指南進行報道的。31本文介紹的結果是EUROlinkCAT團隊進行的一項橫斷麵在線調查的一部分，該調查探討了10個歐洲國家患有ca的兒童的父母和照顧者的更廣泛的信息和支持需求。本文主要研究新冠肺炎疫情期間兒童的醫療體驗和健康狀況，以及父母和照顧者的支持體驗。該調查於2021年3月8日在英國和波蘭啟動，開放至2021年7月14日。調查在每個國家以交錯的方式展開，當翻譯完成並獲得批準時(表1)．
參與者
這項調查麵向父母、照顧者和監護人(以下簡稱“監護人”)父母)，為患有下列一項或多項ca的10歲以下兒童，包括唇裂(有或沒有齶裂)、脊柱裂、需要手術的先天性心髒缺陷及唐氏綜合症。由於所有ca的高度異質性，這些組被預先定義並選擇來涵蓋不同類型的損傷，對兒童和父母的經曆可能有不同的影響:(a)身體殘疾(脊柱裂)，(b)學習障礙(唐氏綜合症)，(c)可見缺陷(唇裂)和(d)不可見缺陷(CHD)。參與者被積極招募到10個歐洲國家:比利時、克羅地亞、丹麥、德國、意大利、荷蘭、波蘭、葡萄牙、西班牙和英國。
招聘
參與者是通過社交媒體(Twitter和Facebook)、每個參與國的慈善機構和患者組織(例如，英國的唐氏綜合症協會)以及Facebook上的封閉支持小組進行在線方便抽樣招募的。為潛在參與者提供了一個調查網站的鏈接，其中包括調查的所有語言版本。在調查開始時，向參與者提供了參與者信息表，根據當地的道德要求，參與者要麼被要求填寫在線同意書，要麼在完成調查時暗示同意。由於該調查在在線平台上和一些國際組織(如唐氏綜合症國際組織)共享，也收到了來自其他歐洲國家(如愛爾蘭)父母的回複，這些回複被保留在分析中。
調查
調查的內容是在文獻綜述、臨床醫生專家、家長和教育工作者、CA研究和問卷開發方麵的專家學者以及公眾參與和社區參與領導的輸入後製定的。調查包括以下部分:(1)父母人口統計數據(9項)，(2)兒童人口統計數據和醫療信息(7項)，(3)提供醫療保健服務(7項)，(4)對兒童的影響(3項)和(5)對父母的支持(2項)(見在線補充文件1)．答複選項多種多樣，包括:是和否(提供保健);一點也不，一點點，相當多，非常多(提供醫療保健);完全不滿意、有點滿意、很滿意、很滿意(對父母的支持);更糟，有點糟，差不多，有點好，好多了(對孩子的影響)所有項目都接近尾聲;因此，僅收集定量數據。關於時間框架，參與者被要求回顧從2020年1月大流行開始到他們完成調查(2021年3月至7月)的經曆。
翻譯
這項調查是用英語編寫的，並根據現有指南翻譯成八種歐洲語言。32荷蘭語版本在比利時和荷蘭使用。該調查最初被翻譯成波蘭語和意大利語，以檢查是否存在可翻譯性問題，隨後對英語版本進行了相應的修改。選擇這些語言是因為它們有不同的起源(斯拉夫語和羅曼語)，有不同的翻譯問題，研究團隊包括母語為波蘭語的人(AL-B, AJ-D)和母語為英語-意大利雙語的人(EM)。每種語言版本的翻譯分為四個步驟:(1)一名以目標語言為母語且英語水平良好的人進行初始翻譯，(2)至少由另一名以目標語言為母語的人檢查譯文，並討論並解決任何問題，(3)調查由一名以英語為母語的人(或英語水平良好的人)進行回譯，並將其翻譯為naïve的原始版本，(4)電子工程師將反向翻譯的調查報告與原始的英語版本進行審核，並標記反向翻譯中任何語義或概念上的差異，並與譯者進行討論，直到它們得到解決。由於歐洲各國教育體係的差異，沒有對應的術語來表示參與者的教育水平，因此選擇的類別反映了每個國家的當地教育體係。
數據收集
研究數據的收集和管理使用研究電子數據捕獲33倫敦大學聖喬治大學主辦的工具。所有收集的數據都是匿名的，因此不可能驗證CA診斷。為了保持調查完全匿名，沒有收集互聯網協議地址，所以不可能防止多人參與。參與者最初被允許跳過任何項目，然而，在2021年4月27日的中期分析後，注意到國家和CA類型的數據缺失比例很高。由於這些數據對研究問題至關重要，因此這兩項隨後成為強製性的。
患者和公眾參與
具有照顧或教育ca兒童經驗的人對調查的發展做出了貢獻。他們是(a)三個有ca的孩子的父母，他們也經營與他們孩子的病情(唐氏綜合症，脊柱裂，異色性腦白質營養不良)相關的患者組織/慈善機構，(b)一個與許多家長組織密切合作的臨床遺傳學家，以及(c)一個有特殊教育需求和殘疾兒童的老師。每個人都對調查的初步草案進行了評論，包括調查的總體內容以及問題和回答選項的措辭。研究小組審查了這一反饋意見，並對調查草案進行了相關修改。
這項研究的結果將通過科學出版物、外行報告、社交媒體和會議與公眾、父母和護理人員、醫療專業人員和相關利益相關者分享。
數據分析
采用Stata V.17.0軟件進行描述性統計。34數據被檢查以確保答案是一致的(例如，確定回答她是20-25歲的母親是否退休)。在李克特4分製量表上得分的結果被一分為二(非常/滿意與其他回答)，在李克特5分製量表上得分的結果通過合並兩個最低的回答選項(非常差和有點差)和兩個最高的回答選項(非常好和有點好)被分為三類。數據采用多元logistic回歸和有序logistic回歸，包括兒童異常類型、父母居住國家、年齡和教育程度。探討了國家和異常類型對結果的影響，選擇最大的類別作為比較組(波蘭和冠心病)。對於年齡和教育程度，收集分類數據。為了進行分析，每個變量被重新編碼為三組:年齡(<30歲;31-40歲，>40歲)，教育(正規教育直到16或18歲/技術培訓;大學學位;研究生學位)。年齡和教育被包括在我們的回歸模型中作為序數變量。 To control for multiple comparisons, the alpha level was adjusted to p<0.01 for all analyses. It was unlikely that data were missing at random, so more sophisticated multiple imputation techniques were not adopted.
我們的目標是每個國家招募80名參與者，這將導致80%的冪，以確定一個有20%的參與者回答第4類(非常/滿意)的國家與一個有40%的參與者回答第4類的國家在95%的顯著性水平上有統計學上的顯著差異。由於在獲得倫理批準方麵有所拖延，一些國家未能在規定時間內實現這一目標。如果至少有50名參與者可獲得數據，則按國家提出。如果參與者少於50人，則將數據合並到“其他歐洲國家”組(以下稱為其他歐盟)，參與者來自不同的國家。由於調查反應、地理位置和語言的相似性，比利時(n=46)和荷蘭(n=28)的數據被合並為一組。對於ca，數據根據四種異常進行分類，並為患有唐氏綜合症和常見共病CHD的兒童創建了一個單獨的類別。35參與者太少，無法為具有其他四種異常組合的兒童(n=15)創建有意義的類別，這些兒童被排除在分析之外。
由於采用了多模式在線招聘策略，因此不可能估計有多少潛在參與者參與了調查，以便計算回複率。36我們報告提交率(開始調查的參與者人數/完成並提交調查的人數)。37對於那些提交調查的人，我們報告項目級別的回複率(參與者完成每個項目的比例)38．
結果
參與者的特征
歐洲1298名家長參與了這項調查，其中1109人(85%)提交了他們的回答。提交率從意大利的78%到德國和比利時的92%不等。另有123份(9.5%)提交的表格未包括在分析中，因為國家數據缺失(n=80)， CA數據缺失(n=24)，參與者來自非歐洲國家(n=4)或參與者指定了四種異常類型的不同組合(n=15)。所有結果變量的項目級反應率均高於98%。
參與者生活在波蘭(n=476)、英國(n=120)、德國(n=97)、比利時/荷蘭(n=74)、克羅地亞(n=68)、意大利(n=59)。另一組(n=92)參與者來自丹麥(n=39)、葡萄牙(n=23)、西班牙(n=16)、愛爾蘭(n=5)、保加利亞(n=2)、阿爾巴尼亞(n=1)、塞浦路斯(n=1)、立陶宛(n=1)、挪威(n=1)、羅馬尼亞(n=1)、瑞典(n=1)、烏克蘭(n=1)。大部分受訪者為母親(92%)，年齡介乎31至40歲(71%)，並從事全職或兼職工作(59%)(表1)．在教育方麵，40%的參與者接受過16-18年的正規教育或技術培訓，49%擁有大學學位，11%擁有研究生學位。很少有參與者在其居住國居住少於10年(6%)。
孩子的特點
CA組最大的為冠心病組(n=327;33%)。其他兒童被診斷為唐氏綜合症(n=262;26%)，唇裂(n=230;23%)，脊柱裂(n=112;11%)和唐氏綜合征合並冠心病(n=55;6%)。在合並症方麵，25%的兒童有另一種CA, 43%的兒童有另一種健康狀況。最常見的年齡類別是1-3歲(35%)，男性兒童的比例略高(56%)。略超過三分之一的兒童上學(36%)，而62%的兒童尚未達到學齡，2%的兒童要麼在家上學，要麼因健康狀況而無法上學。
跨國家提供醫療保健
取消或推遲約會
在整個樣本中，68%(623/920)的常規預約被取消或推遲，53%(427/803)的計劃檢查或手術被取消或推遲，26%(121/609)的計劃手術被取消或推遲。英國和波蘭的父母在這兩類項目中取消或推遲預約的比例最高(圖1)．在常規預約和計劃檢查/程序方麵，德國、克羅地亞、比利時/荷蘭和其他歐盟集團的比例明顯低於波蘭(表2)．對於計劃中的手術，除英國外，所有國家的取消或推遲預約的比例都明顯低於波蘭(完整的回歸結果可在在線補充文件1)．
95% ci中報告“取消或推遲”常規預約、計劃檢查或程序以及計劃手術的參與者比例*按國家分列。*按先天異常類型、父母年齡、教育程度調整。
對各國兒童健康和福祉的影響
總體而言，30%(221/749)的參與者報告說，大流行期間對其孩子治療的改變對其孩子的健康造成了中度至嚴重的損害。這一數字在波蘭(43%)明顯高於英國(28%)、其他歐盟國家(20%)、克羅地亞(15%)、意大利(12%)、德國(12%)和比利時/荷蘭(7%)(圖2)．
按國家分列，報告兒童治療改變後其健康受到“中度至嚴重”損害的參與者比例*，95%為ci。*根據先天異常類型、父母年齡、教育程度調整。
大多數參與者對孩子的身體健康進行了評估(68%;634/927)和情緒健康(56%;515/927)被認為與大流行之前“大致相同”。總體而言，有更大比例的參與者認為他們孩子的情緒健康“更差”(35%;319/927)，相比之下，身體健康狀況“更差”(17%;162/927)。
國家對身體健康評級有重大影響，與波蘭相比，所有國家都不太可能將其兒童的身體健康評級為“比大流行前更差”(圖3)．各國對COVID-19對情緒健康影響的評級相似。
按國家分列，報告其兒童身體健康狀況比大流行前“更差”、“大致相同”或“更好”的參與者比例*，其中95%為ci。*根據先天異常類型、父母年齡、教育程度調整。
為各國父母提供支持
總體而言，23%(220/957)的參與者報告說，他們“非常”希望在大流行期間得到更多的支持。這一比例在波蘭最高(30%)，而在克羅地亞(14%)、比利時/荷蘭(9%)和其他歐盟國家(11%)明顯較低(圖4)．在支持來源方麵，來自醫療方麵的支持滿意度最低，而與參與者有密切關係的人，如他們的伴侶(表4)．
按國家劃分，95%的受訪者表示“非常”希望在大流行期間獲得更多支持。*根據先天異常類型、父母年齡、教育程度調整。
醫療機構
英國和波蘭對全科醫生的“非常滿意”評級比例最低，分別為25%和26% (表4)．與波蘭相比，德國(85%)和其他歐盟國家(45%)的支持率明顯更高。意大利和波蘭對專科醫生/護士的“非常滿意”評級最低，分別為31%和32%。與波蘭相比，德國(84%)和其他歐盟國家(45%)的支持率明顯更高(表4)．
組織
對患者組織“非常滿意”評級比例最高的是德國(59%)和波蘭(56%)的家長(表4)．與波蘭相比，英國(38%)和比利時/荷蘭(14%)的滿意度評分明顯較低。英國受訪者對孩子學校的支持“非常滿意”的比例最高(47%)，然而，這並沒有顯著的國家相關影響。
密切的關係
波蘭對其他健康狀況相同的孩子的父母的支持表示“非常滿意”的比例最高(66%)，明顯高於英國(51%)和比利時/荷蘭(33%)(表4)．不同國家對“伴侶”或“朋友/家人”支持的滿意度評分沒有顯著差異。
討論
主要發現
本研究提供了COVID-19大流行1年後歐洲各地ca兒童的醫療保健經驗及其照顧者的支持經驗。總的來說，許多與會者報告說，他們孩子的日常護理受到幹擾，這似乎對一些兒童的健康產生了影響。與非醫療組織和父母的親密關係相比，父母對全科醫生和專科醫生/護士的支持最不滿意，這在波蘭和英國尤其糟糕。報告醫療服務中斷的父母比例也存在地區差異，波蘭和英國的情況似乎最為嚴重。根據CA類型，結果幾乎沒有發現差異，這表明參與者的地理位置對醫療保健體驗的影響比兒童的具體健康狀況更大。
雖然承認一係列因素可能會導致各國之間的差異(例如減少醫院就診以盡量減少感染)，但一種可能的假設是，這表明當地衛生保健係統存在脆弱性，資源較低的係統在大流行期間無法滿足患者的需求。2018年經濟合作與發展組織的數據顯示，在醫療保健勞動力方麵，波蘭的人均執業醫生數量在歐洲最低(2.3/1000)，緊隨其後的是英國(2.8/1000)。39相比之下，德國是歐洲人均生育率最高的國家之一(4.4/1000)。39在歐洲國家中，波蘭、意大利和英國的人均執業護士數量也低於平均水平，這一因素與患者對護理的滿意度有關。40從5.1到7.8/1000。39相比之下，荷蘭、比利時和德國都高於平均水平，分別為11.1、11.2和13.1/1000。在大流行期間，更多的衛生保健工作者可能幫助解決了需求的增加，並幫助減輕了員工生病的後果。39其他可能導致地區差異的因素包括我們的招聘方法和當地限製的嚴重程度。參與者在不同國家采用一致的招募策略;然而，有些國家有更多的機構為這項研究做廣告，有些國家能夠要求這些機構更頻繁地為這項調查做廣告(例如在波蘭)。招聘周期也有所不同，從英國和波蘭的18周到意大利的6.5周(表1)．由於人們更有可能對那些與他們的經曆密切相關的調查做出回應，41人們可能會認為，在大流行期間遇到更多挑戰的父母更有可能做出回應。然而，我們的調查是關於父母信息和支持需求的一般性調查，隻有一個小節與大流行有關，因此這不太可能。很難估計COVID-19遏製戰略的深度和持續時間的差異可能在多大程度上影響了結果的跨國差異。在調查回顧期間(2020年1月至2021年7月)，遏製戰略在區域、每個國家內部和國際上都有所不同。此外，在這段時間內，所有國家都經曆了全麵封鎖，因此這些其他變化不那麼重要。
在大流行期間使用虛擬醫療預約意味著可以解決父母對取消預約的擔憂，同時限製他們接觸SARS-CoV-2。19我們的樣本中大約60%的人報告說，他們將麵對麵的約會重新安排為虛擬約會。這一比例高於其他針對兒科患者的研究，後者為11%18和20%23的參與者報告重新安排了約會。然而，這些研究是在第一波大流行期間(2020年4月至5月)進行的，比我們的調查提前了一年，所以這種上升並不意外。樣本中有三分之二的人認為虛擬約會的質量“還算不錯”，而三分之一的人認為“很差”。這與一項類似調查的結果一致，該調查發現68%的冠心病家長和患者將他們的虛擬預約描述為“足夠”。23相比之下，在兒科專家中心進行的其他研究發現了更高的滿意度評分，19 42例如，87%的虛擬兒科預約的平均滿意度評分。43然而，這種增加可能是由於輕微的社會期望偏差，因為父母被要求對專業中心的工作人員的滿意度進行評級，而在我們的調查中，招聘人員並沒有參與孩子的照顧。值得注意的是，我們的研究發現，教育水平較低的參與者更有可能將虛擬約會評為窮人。
優勢和局限性
這項研究調查了幾個國家中不同CA類型兒童的父母和護理人員，包括廣泛的經驗。我們招募了大量的父母和護理人員樣本，每種CA類型的比例反映了歐洲每種CA的活產相對數量。44雖然這項調查得到了廣泛的分享，但使用方便抽樣意味著存在選擇偏差的風險，而且這個樣本的觀點和經驗可能不能代表所有患有核證機關的兒童的父母和照顧者。使用社交媒體招募參與者可能將生活在“數字貧困”中的人以及不傾向於參與這類組織的人排除在外，他們的經曆可能與本樣本不同。在考慮每個國家的招聘數字時，這些數字大多很小。這項調查是根據有CA的孩子的父母的意見製定的，然而，我們無法對最終版本進行完整的試點。要非常小心地避免引出問題、含糊不清或使用複雜的語言;但是，調查項目的措辭或內容可能存在一些問題。
啟示與未來研究
我們的調查結果很重要，為大流行第一年在歐洲為患有ca的兒童提供護理提供了有用的見解。調查結果突出了一些國家衛生保健係統的潛在弱點，並表明需要采取長期的係統性行動來改善患者的體驗和結果。這種情況在英國和波蘭似乎尤其嚴重，這兩個國家可能受益於為這一弱勢患者群體提供更多資源。患者組織和慈善機構為患有ca的兒童的父母提供了寶貴的知識和支持，這些組織和慈善機構應該得到支持，特別是在滿足患者需求的醫療能力可能不足的國家。
與許多其他患者群體一樣，COVID-19大流行顯然對患有嚴重健康狀況的兒童及其家人的經曆產生了影響。20 22 45這項特別調查表明，對兒童的照顧受到幹擾，可能會對兒童的健康和福祉產生影響。考慮到本研究的局限性，使用基於人口的數據進一步調查COVID-19大流行對整個歐洲兒科服務提供的影響將非常重要。隨著大流行期間遠程醫療的普及，43探究為什麼一些父母(尤其是那些教育水平較低的父母)缺乏這些虛擬策略的原因，對於確保父母對未來醫療專業人員的護理和支持的最佳滿意度很重要。
結論
COVID-19大流行繼續給全球醫療係統帶來壓力。我們的調查結果強調了在整個歐洲，特別是在英國和波蘭，醫療保健服務的中斷，這對這些國家的醫療保健係統滿足患有ca的兒童及其家庭的需求的能力提出了質疑，並需要增加資源。
數據可用性聲明
本研究中分析的數據集可根據合理要求從通訊作者處獲得。
倫理語句
患者發表同意書
倫理批準
這項研究的倫理批準由聖喬治(倫敦大學)批準。研究倫理委員會於2020年12月18日成立(參考編號:2020.0311)。在波蘭，波茲納克醫學科學大學生物倫理委員會於2020年12月10日批準了該研究的倫理學(參考編號:882/20)。在克羅地亞，薩格勒布兒童醫院倫理委員會於2020年12月10日批準了倫理(議定書編號:02-23/43-1-20薩格勒布)。在西班牙，“Dirección General de Salud Pública y Centro Superior de Investigación en Salud Pública”(參考編號:20201221/05)的臨床調查倫理委員會於2020年12月21日批準了倫理批準。在比利時，安特衛普大學醫院倫理委員會於2021年3月1日批準了該項研究(參考文獻:21/06/084)。在葡萄牙，國家衛生研究所倫理委員會於3月16日批準了該項研究。在德國，奧托-馮-格裏克大學馬格德堡研究倫理委員會醫學院於2021年4月15日批準了倫理研究(文獻編號:44/21)。在意大利，比薩國家研究委員會臨床生理學研究所(CNR-INF)的研究倫理和誠信委員會於2021年6月14日批準了該項研究的倫理批準(協議號0065527/2019)。在丹麥(利勒貝爾特醫院-南丹麥大學醫院)或荷蘭(格羅寧根大學醫學中心)，不需要當地的倫理批準。
致謝
作者非常感謝所有參與這項研究的父母和護理人員。我們感謝下列人士對開展這項調查並在波蘭傳播的支持:Dominika madj - solberg(波蘭卡托維茲斯Spina基金會)，Tomek i Kasia Grybek (Borys the Hero基金會，波蘭格達斯科)，Halina grzymiswawska - solowizynska(波蘭波茲納茨基金會)，Anna Latos(波蘭比得哥什)，Jolanta Wierzba教授(波蘭醫學大學)。gdaossk，波蘭)，Robert教授Śmigiel (wrocczaw醫學大學，波蘭)，Olga Haus教授(Coll.Med. Haus)。UMK，比得哥什，波蘭)，和Dorota trze涅夫斯基(波茲納斯，波蘭)。我們感謝以下個人和組織在歐洲宣傳這項調查:唇齶裂協會、兒童心髒聯合會、國際脊柱裂和腦水聯合會、兒童心髒信托基金會、唐氏綜合症協會、唐氏綜合症國際、Nadia Assanta博士(Toscana Gabriele Monasterio基金會)、Giada Cavazzuti博士(“Un cuore, Un mondo”協會)、Elisabetta Lapi博士、Antonella Falugiani博士(“21三體畸形”協會)、Alessandro Giacomina博士、Marina Rossi博士(AOU Pisana)、Jürgen Wolters (Arbeitsgemeinschaft脊柱裂和腦積水，ASBH)， Annett Lambrecht博士(馬格德堡大學醫院兒科心髒病科)，Christian Zahl博士(馬格德堡大學醫院口腔頜麵外科)，Hjerteforeningens b æ rneklub(兒童心髒協會俱樂部)，Rygmarvsbrokforeningen(脊柱裂和腦積水協會)，唐氏綜合征丹麥馬克(丹麥唐氏綜合征)，Landsforeningen Læbe- Ganespalte(唇齶裂協會)，Pais21 (Down Portugal/ Down syndrome Parents Association Pais21)， Associação Spina Bifida e Hidrocefalia de Portugal(脊柱裂和Hidrocefalia葡萄牙協會)，Associação Coração Feliz (Happy Heart協會)，Associação portuesa dos Amigos das Crianças Portadoras de Fendas Lábio-Palatinas(葡萄牙唇齶裂兒童協會)，瓦倫西亞地區促進健康和生物醫學研究基金會(FISABIO)，安特衛普大學(安特衛普大學醫院)，Vereniging voor Aangeboren Gelaatsafwijkingen(先天性麵部缺陷協會)，Annick Laridon博士- Het Centrum voor Ontwikkelingsstoornissen(發育障礙中心)，Mario Sel -脊柱裂腦水症比利時，Hrvatski savez za rijetke bolesti(克羅地亞罕見病)，Veliko srce malom srcu(大心髒配小心髒)，Hrvatska zajednica za Down sindrom(克羅地亞唐氏綜合症協會)，Udruga roditelja djece s rascjepom usne i/ili nepca OSMIJEH(有/沒有齶裂的唇裂兒童協會)，Udruga Aurora- Udruga roditelja i djece sa spinom bifidom (Aurora協會-脊柱裂父母和兒童協會)，patienteneniging Aangeboren Hartaandoeningen(先天性心髒病協會)， De ‘Stichting Downsyndroom’ (Down Syndrome Association). We are very grateful to Esben Garne Holm and Juan Rico for supporting the translation of the survey.
參考文獻
補充材料
-
補充數據
此網頁文件由BMJ出版集團從作者提供的電子文件製作而成，並沒有對內容進行編輯。
腳注
al - bsbs和EM是聯合第一作者。
推特@_elenamarcus
al - bsbs和EM的貢獻相同。
貢獻者AL-B提出了這項研究的概念。AL-B、EM、JKM和JR對研究設計和調查發展做出了貢獻。EM領導了調查的開發、翻譯和參與者的招募。EM和JKM進行數據分析。AL-B, JKM和JR對手稿進行了批判性的修改。ajd, IB, CC-C, EDH, EG, EM, LG, AJS, LRL, CMD, CNP, AJN, AN, LO, LP-R, AP和AR監督調查的翻譯並招募參與者。EM起草了手稿。所有作者都參與、閱讀並批準了最終稿。JKM作為稿件的保證人。
資金該項目已獲得歐盟地平線2020研究和創新計劃的資助，資助協議編號為733001。開始日期:2017年1月1日。時長:5年零5個月。本文僅代表作者個人觀點，歐盟委員會不對任何使用本文信息的行為負責。
相互競爭的利益沒有宣布。
患者和公眾參與患者和/或公眾參與了本研究的設計、實施、報告或傳播計劃。更多細節請參閱方法部分。
出處和同行評審不是委托;外部同行評審。
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