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摘要
客觀的加拿大胎兒酒精譜係障礙(FASD)指南鼓勵針對特定年齡的跨學科診斷方法。然而，目前沒有關於FASD診斷披露的護理標準，也很少有研究記錄加拿大FASD的臨床能力。我們的目標是描述加拿大FASD評估、診斷、披露和支持的臨床能力(定義為技能和資源)。
設計，設置和參與者數據來自坦率的研究，加拿大FASD臨床能力的橫斷麵調查。41家診所參與了這項研究。2021年收集的數據包括評估和診斷團隊中包括的衛生專業人員的數量和類型、向負責診斷披露的父母/監護人披露FASD診斷時未成年患者在場(或不在)、解釋工具的使用以及可用的支持/谘詢服務類型。在參與的診所中，描述了按年齡組遵循加拿大跨學科診斷指南的診所的比例。
結果總體而言，加拿大西部/北部、中部和大西洋地區分別有21家、13家和7家FASD專業診所。每年轉診的人數超過了所有區域完成的診斷評估人數。在診斷嬰兒和學齡前兒童FASD的診所中，大約60% (n=4/7和15/25)遵循了跨學科指南，而在診斷學齡兒童/青少年的診所中，這一比例為80% (n=32/40)。診斷報告實踐各不相同，但大多數人對兒童/青少年使用解釋性工具(67%)，提供支持/谘詢(90-95%)，並在決定由誰在何時向兒童/青少年披露診斷時采用逐案方法(80%)。
結論在加拿大，有限的診斷能力和FASD資源的缺乏凸顯了對FASD持續支持的迫切需求。本研究確定了加拿大兒童/青少年在FASD評估、診斷和報告實踐方麵的差距。
- 兒科
- 社區兒童保健
- 公共衛生
數據可用性聲明
如有合理要求，可提供資料。所有與研究相關的數據都包含在文章中或作為補充信息上傳。
這是一篇開放獲取的文章，根據創作共用署名非商業(CC BY-NC 4.0)許可證發布，該許可證允許其他人以非商業方式分發、混音、改編、在此基礎上進行構建，並以不同的條款許可其衍生作品，前提是正確引用原始作品，給予適當的榮譽，任何更改都已注明，並且使用是非商業性的。看到的:http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/．
數據來自Altmetric.com
本研究的優勢和局限性
這是第一項旨在描述加拿大兒童和青少年胎兒酒精譜係障礙(FASD)評估、診斷、披露和支持的臨床能力的研究。
本研究通過廣泛的搜索來確定符合條件的診所，包括加拿大FASD研究網絡(CanFASD)的成員，並通過使用目的抽樣(即滾雪球或網絡抽樣)進行詳盡的互聯網搜索。
通過電話/視頻會議調查，橫斷麵收集了從事<18歲兒童和青少年FASD診斷評估的加拿大專業診所的定量數據。
調查包括以下問題:(1)一般診所信息(例如，地點、資金來源、提供的服務);(2)每年轉介及評估的次數;(3)按年齡分組的FASD診斷跨學科團隊組成;(4)目前兒童/青少年診斷報告的做法;(5)診斷披露後的支持和谘詢。
無法從未參與的診所收集臨床容量數據，因此，本研究的結果可能不適用於所有加拿大診所。
簡介
胎兒酒精譜係障礙(FASD)是由產前酒精暴露(PAE)引起的，1是北美最常見的神經發育障礙之一。2最近的一項薈萃分析報告稱，接觸PAE的兒童中有8%被診斷為FASD，北美的FASD患病率僅次於歐洲。3.接觸PAE的兒童患FASD的風險很高，無論飲酒的頻率或數量如何。4在全球範圍內，目前FASD在普通人群中的患病率估計約為1%，北美、歐洲和西太平洋地區的大多數國家在1%至3%之間。3.然而，專家認為，FASD在世界範圍內普遍診斷不足，因為它經常被其他診斷所掩蓋(由於高水平的共病)，而且由於可用的專業知識和/或資源有限。5 - 7
加拿大FASD循證診斷指南(加拿大公共衛生署於2005年首次出版)，7最近由加拿大FASD研究網絡(CanFASD)於2016年更新１ ８包括對FASD評估的主要組成部分的建議，包括篩查、轉診和支持;醫療評估;前哨麵部特征;神經發育評估;命名和診斷標準，管理和隨訪。8事實上，加拿大是唯一一個通過統一兩個美國FASD指南，即1996年醫學研究所(用於診斷胎兒酒精綜合征(FAS)，部分FAS，酒精相關出生缺陷和酒精相關神經發育障礙)和4位數代碼方法(測量生長，麵部特征，中樞神經係統損傷和PAE)，開發並采用了統一的FASD診斷能力的國家。7 9 - 11重要的是，加拿大指南要求針對特定年齡的跨學科診斷團隊方法。8具體來說，他們建議嬰兒(<18個月)的診斷團隊應該包括一名兒科醫生/醫生和一名能夠進行身體和功能評估的兒童發展專家(即語音語言病理學家、物理治療師、職業治療師或臨床心理學家)，學齡前兒童(18個月至5歲)和學齡兒童(6-18歲)的診斷團隊應該包括一名醫生、心理學家、語音語言病理學家、職業治療師。8加拿大的指導方針在為FASD的認可和國內和國際服務發展設定標準方麵表現出了重要的前景。在歐洲、非洲和北美進行人口研究時，加拿大的指南被證明是衛生專業人員的一個重要來源。9例如，蘇格蘭校際指南網絡和蘇格蘭醫療保健改善已經從加拿大改編了他們的FASD臨床指南12日13和澳大利亞最近審查了他們的指南，並采納了加拿大FASD指南中的一些概念。14
由於FASD指南要求針對特定年齡的跨學科診斷團隊方法，因此FASD臨床能力(本文定義為評估、診斷、披露和支持FASD的技能和資源)在許多司法管轄區仍然具有挑戰性和複雜性，並且由於當前醫療保健人力短缺而進一步加劇。15之前的一項研究回顧了加拿大七個省的FASD臨床實踐，報告稱隻有46%的加拿大診所擁有完整的多學科團隊，但90%的診所使用團隊方法進行診斷和治療計劃。16然而，作者沒有具體說明哪些衛生專業人員參與了按年齡組進行的診斷評估。16自2016年指南更新以來，沒有關於加拿大跨學科診斷評估臨床能力的經驗數據。
對兒童和青少年進行醫學診斷後，熟練的診斷披露和心理支持對限製心理創傷極為重要，17提高治療計劃的依從性，18並普遍提高生活質量。雖然加拿大FASD指南建議FASD患者及其護理人員可以獲得資源來改善診斷結果，8目前沒有關於未成年患者(≤18歲)在向父母/監護人披露FASD診斷時的具體建議，並且，據我們所知，沒有已知的研究描述向兒童披露FASD診斷的臨床實踐——誰應該在何種情況下(例如，有利的環境)，以及如何(例如，解釋性工具的使用)。
這些知識差距迫使研究議程旨在描述FASD的臨床能力，為兒童和青少年提供臨床和診斷方案。12 - 14本研究的具體目標是描述(i)診斷跨學科團隊組成(<18個月;≥18個月至≤5年;≥6-18歲)以及按年齡組劃分遵循加拿大跨學科診斷團隊指南的診所數量;(ii)兒童和青少年的FASD評估和診斷報告實踐，包括如果診斷披露期間未成年患者在場，誰向兒童/青少年患者披露診斷，以及使用解釋工具來促進FASD診斷披露;(iii)在診斷披露期間和診斷後3個月期間向患者和家庭提供FASD支持和谘詢。由於加拿大是FASD研究和政策的主要領導者之一，在製定臨床指南時，暴露加拿大臨床能力的差距可能具有重大的國際意義。
方法
數據來自加拿大跨學科臨床診斷FASD (CanDiD)研究，這是一項基於橫斷麵調查的研究，由臨床醫生和研究人員於2021年在Vitalité Health Network開發。CanDiD是第一個旨在描述加拿大兒童和青少年FASD評估、診斷、披露和支持的臨床能力的調查。定量數據是通過電話/視頻會議調查(法語和英語)收集的加拿大專業診所從事FASD診斷評估<18歲的兒童和青少年。通過加拿大FASD研究網絡(CanFASD)的成員資格，以及使用目的抽樣(即滾雪球或網絡抽樣)進行詳盡的互聯網搜索，確定了診所。2021年春季，所有確定的診所都收到了介紹性招聘電子郵件，一周後打電話安排麵試。為了提高響應比例，我們最多發送了3封後續郵件(或電話)。半結構化的20分鍾調查由每個診所經理或最了解臨床能力的兒科首席醫生確定的關鍵受訪者完成。在調查完成前，調查問卷副本被發送給受訪者，以便準備和谘詢診所工作人員。
研究變量
問卷項目是從頭開發或改編自文獻。8所有項目由兩名講法語的衛生專業人員用法語翻譯，並由講英語的衛生專業人員翻譯回來，以確保翻譯的準確性。隨後，為了便於閱讀和理解，調查問卷在與受FASD影響的兒童和家庭密切合作的醫療保健專業人員中進行了廣泛的法語和英語試點測試。測量的變量包括與以下問題有關的問題:(1)診所的一般信息(例如，地點、資金來源和提供的服務);(ii)每年轉診和評估的數量(用於計算診斷能力，定義為一年內完成評估的人數占收到的轉診人數的比例);(iii)按年齡組劃分的FASD診斷跨學科團隊組成;(iv)兒童/青少年目前的診斷報告做法和解釋工具的使用，以及(v)診斷披露後的即時和診斷後支持和谘詢。在線補充表1描述調查的每個變量，包括調查中使用的項目、響應選項和用於分析的響應選項的重新編碼。
數據分析
在確定的78家診所中，18家被排除在外(即未診斷出≤18歲兒童的FASD，或已永久關閉)，6家拒絕參與，13家沒有回報我們的招募工作。41家診所完成了研究問卷(68%的合格診所(41/60))。
為保護診所的機密性，對三個省分組的特征進行了比較:加拿大西部和北部包括不列顛哥倫比亞省、阿爾伯塔省、薩斯喀徹溫省、馬尼托巴省和育空地區的診所;加拿大中部包括位於安大略省和魁北克省的診所;而且大西洋加拿大包括位於新不倫瑞克、新斯科舍省、愛德華王子島和紐芬蘭的診所。由於樣本量小，所有診所的FASD臨床容量特征均按年齡組報告。比較了連續變量的均值和分類變量的頻率分布。使用SPSS, V.26.0 (IBM Corp.發布2012年)進行分析。IBM SPSS統計視窗，V.25.0。阿蒙克，紐約州:IBM公司)。
患者和公眾參與
患者或公眾均未參與這項研究。
結果
在本研究中，超過一半的受訪者是診所管理人員(56%，n=23)， 15% (n=6)是醫生/兒科醫生，29% (n=12)是其他衛生專業人員。
社會人口學和臨床特征
一半的FASD診所位於加拿大西部/北部(n=21)， 13和7家診所分別位於加拿大中部和大西洋地區(相比之下，n=11, 7和1家非參與診所(n=19))。加拿大西部/北部在2006年之前開業的診所比例最高(包括樣本中最古老的診所(即自1999年以來開業))，加拿大大西洋地區在過去十年開業的診所比例最高(表1)．在2005年之前，加拿大中部或大西洋地區沒有一家診所開業。
大多數地區獲得了省級資助(85%-95%)。實物捐贈和私人資金的比例最高的是中部(46%)和大西洋加拿大(57%)。大西洋診所報告的聯邦資金比例最高(43%)，而中西部/北部診所報告的非政府組織(NGO)資金(分別為15%和33%);大西洋地區的診所報告沒有非政府組織資助)(表1)．
在參與的診所中，每年大約收到2537個轉診，隻有1797個評估完成(診斷能力:71%)。西部/北部診所每年接受FASD轉診的人數最多(平均(SD): 84(111);共1503/2537例(59%))，診斷能力最高(83%)(表1)．中部和大西洋地區診所的診斷能力約為50%(中部為55%，加拿大大西洋地區為43%)。
所有參與的診所都提供診斷服務(即CanDiD研究的納入標準)。大約三分之一的加拿大診所參與了預防工作(34%)，43%-69%的地區參與了FASD篩查，近三分之二的診所為衛生專業人員提供FASD培訓(63%)，大多數診所為家庭提供支持(88%)(表1)．
按年齡組進行評估和診斷
確認PAE或存在三個前哨麵部特征進行FASD診斷評估的要求在不同地區是不同的:位於西部/北部、中部和大西洋地區的診所分別有67% (n=14)、77% (n=10)和43% (n=3)需要確認。
隻有17% (n=7/41)的診所在<18個月的嬰兒中診斷出FASD;在這七間診所中，有四間遵循加拿大跨學科小組的指引(圖1)．同樣，60% (n=15/25)在18個月至5歲的學齡前兒童中診斷出FASD的診所遵循了跨學科團隊指南。大多數診所(n=40/41)在學齡兒童(即≥6-18歲)中診斷出FASD，其中80% (n=32/40)遵循加拿大指南(圖1)．
加拿大FASD診斷指南建議，嬰兒(<18個月)的診斷團隊由一名兒科醫生/醫生和一名能夠進行身體和功能評估的兒童發展專家(即語音語言病理學家，物理治療師，職業治療師或臨床心理學家)組成。對學齡前兒童(18個月至5歲)和學齡兒童(6-18歲)的診斷核心團隊的建議包括醫生、心理學家、語音語言病理學家和職業治療師。FASD胎兒酒精譜係障礙
診斷信息披露
負責向兒童/青少年披露FASD診斷的指定人員在各個診所差異很大。在41%的診所(n=17/41)，兒科醫生/醫生負責披露。15%的診所(n=6/41)和5%的診所(n=2/41)的其他衛生專業人員和診所管理人員負責診斷披露。四分之一的診所使用多學科團隊進行信息披露(20% (n=8/41)使用包括醫生在內的多名專業人員，5% (n=2/41)使用不包括醫生在內的多名專業人員)。最後，在15%的診所(n=6/41)中，負責披露的人員各不相同，通常在診斷交付中包括父母。
隻有5%的診所(n=2/41)總是在向父母/監護人披露診斷的同時向兒童/青少年披露診斷，15%的診所(n=6/41)在首次向父母/監護人披露診斷時從不包括兒童，80%的診所(n=33/41)有時會包括兒童，這取決於某些因素。最常被引用的決定因素包括父母/監護人要求、兒童發育年齡、兒童實際年齡、臨床判斷和診所政策。
大多數診所報告在向父母/監護人(85%)或兒童/青少年(67%)宣布診斷時使用至少一種類型的解釋工具(表2)．在父母和孩子中，視覺工具(圖片、圖表)或交流工具(類比)最常被使用(表2)．
診斷披露後的即時和診斷後支持/谘詢
幾乎所有診所在個案披露時(95%)及披露後三個月內(90%)均向家長/監護人提供支援及輔導。71%和76%的診所分別在宣布診斷時和在披露後的3個月內為兒童提供支持和谘詢。雖然隻有三分之一的診所在FASD診斷披露時向其他家庭成員(即兄弟姐妹，其他親密的家庭成員)提供支持/谘詢，但65%的診所在披露後的3個月內為他們提供支持/谘詢。
所有診所都在診斷後向有需要的家庭提供信息。所要求的資料通常包括關於財政援助方案、診所以外的心理健康方案、支助小組方案和有關約旦主要的《執行法》(即確保所有第一民族兒童享有平等的保健、社會和教育服務)的資料。beplay体育相关新闻
討論
主要研究結果
雖然大多數(53%)FASD專業診所位於加拿大西部，但該地區的19歲以下青年人口最多(即約490萬，而加拿大中部為270萬，加拿大大西洋地區為46.7萬)。19因此，59%的FASD谘詢請求是在加拿大西部的診所收到的。值得注意的是，這些地區的診斷能力高於東部和中部診所，但所有司法管轄區的診所都無法滿足FASD的轉診要求，這突出表明資源嚴重缺乏。
我們的結果顯示，很少有診所評估和診斷嬰兒和學齡前兒童的FASD。雖然FASD可以在不同年齡診斷，但通常在兒童進入學校係統(>歲)且未能達到行為和發展裏程碑(例如，運動技能、社交技能和語言發展)時診斷。20 21大多數診所遵循加拿大針對嬰兒、學齡前兒童、學齡兒童和青少年的跨學科指南(分別為57% (n=4/7)、60% (n=15/25)和80% (n=32/40))。
診斷報告實踐在加拿大各地是不同的，除了大多數人在向父母/護理人員和患者宣布診斷時使用某種類型的解釋工具。雖然大多數診所(60%)的醫生參與向未成年患者披露診斷，但約五分之一的診所委托其他衛生專業人員進行披露，其餘診所根據醫療團隊的臨床判斷使用管理員、家長或其他可變方法。大多數診所(80%)在向父母/護理人員宣布診斷時，沒有係統地包括或排除兒童/青少年，在提供診斷時采用逐案分析的方法。
最後，我們的結果表明，大多數加拿大診所在診斷披露期間和之後支持家庭。這是至關重要的，因為接受改變生活的診斷可能會給患者和家庭帶來創傷。18在醫學診斷後迅速和方便地獲得谘詢可影響對治療計劃的堅持17進而影響與fasd相關的結果。
本研究的局限性包括自我報告數據容易被錯誤分類。雖然主要受訪者是由診所經理或主要兒科醫生任命的，並代表了“最了解診所臨床能力”的人，但數據是由一個人提供的，可能無法充分反映每個診所的臨床能力。為了保護每家診所的機密性，不可能描述各省之間的差異。最後，由於我們沒有非參與診所的臨床能力數據，結果可能不適用於加拿大的所有診所。
盡管存在這些局限性，CanDiD是第一項旨在更好地了解國家臨床對兒童和青少年FASD評估、診斷、披露和支持的能力的研究，為決策者、臨床醫生和研究人員提供了可用或缺乏FASD資源的重要證據。此前隻有一個研究小組旨在確定加拿大FASD的臨床能力。然而，他們的研究先於2016年更新的FASD指南，並且隻報告了在選定的加拿大領土和省份的FASD臨床項目。16日22
臨床和政策意義，以及未來的發展方向
我們的工作強調了迫切需要製定一項國家FASD戰略，以確保所有FASD患者及其家庭都能獲得所需的服務。這項研究的結果表明，雖然在FASD的宣傳、監測和培訓方麵取得了進展，但診斷能力仍然是一個重要的公共衛生問題。16我們的研究反映了克拉倫的發現等強調迫切需要提高診斷能力。16如果在加拿大以及世界其他司法管轄區，FASD的患病率被低估，當前的資源不能滿足需求，決策者和臨床醫生需要努力尋找解決方案，為所有FASD患者提供醫療服務。獲得衛生服務方麵的平等和公平對於改善健康狀況、支持青年和家庭以及改善FASD患者的生活質量至關重要。未來的研究應調查加拿大FASD的預防和潛在的FASD健康不平等。
早期診斷、診斷性治療計劃、熟練的治療提供以及對患有FASD的患者和家庭的支持對改善兒童發育至關重要23並減輕與神經發育障礙相關的負麵因素，包括學業失敗、藥物濫用、心理健康狀況不佳、執法問題和維持就業。beplay体育相关新闻23日在最近的觀點文章中，Nunn27指出醫學新聞的傳遞應該與年齡相適應，在大多數情況下，互動和傳遞比信息本身更重要。由於兒童的實際年齡並不一定與發育年齡相對應，因此診斷應該在何時以及如何披露也不清楚。18在進行神經發育診斷時，認知障礙或成熟水平等其他因素可能是額外的障礙。18而現有的醫療新聞傳遞協議，如breaking28或峰值29可以提供一些指導，它們不是專門針對神經發育障礙，也不為向未成年人提供醫療新聞提供見解。盡管關於神經發育障礙報告實踐的建議不能采取一刀切的方法，但加拿大報告實踐的高度異質性突出表明需要進行更多的研究，以更好地了解應該使用哪些工具，哪些衛生專業人員應該披露，以改進兒童/青少年的臨床和診斷交付方案。
值得注意的是，在調查完成後，大多數沒有一個完整的跨學科診斷團隊的診所承認，由於人力和/或財政資源有限，他們沒有達到加拿大的指導方針，他們隻是“盡他們所能”。專門的多學科FASD診所有潛力(i)製定和實施預防方案，以減少孕婦和育齡婦女的酒精消費量;(ii)為受FASD困擾的個人及家庭提供及時的資源;㈢繼續培訓保健專業人員，以確保進行適當的篩查和診斷;㈣通過提供早期準確診斷，改善保健利用(並間接改善司法和教育服務)。因此，國家必須繼續支持FASD臨床能力，包括為發展、培訓和維持跨學科團隊提供資金，以改善患有這種終身困難疾病的兒童的衛生服務。7
由於FASD是一種終生的、多方麵的醫學診斷，與沉重的個人、臨床、公共衛生和經濟負擔相關，專家強調迫切需要提高識別、診斷和監測FASD的全麵能力。5個6蘭格等建議製定通用篩查方案以及其他策略，如教育和支持，以減少FASD。3.我們希望這項研究的結果可以增加對FASD是一個重要的公共衛生問題的理解，並且持續監測，醫療保健服務的增加，對衛生專業人員的培訓，以及臨床工具和指南的開發是國家和國際上的優先事項。
結論
坦率的研究提供了基於證據的數據，確定了FASD臨床能力的突出知識差距。具體而言，這項研究的結果表明，缺乏資源似乎是患有FASD的青年醫療保健的嚴重障礙，突出表明需要繼續獲得FASD的支持。
數據可用性聲明
如有合理要求，可提供資料。所有與研究相關的數據都包含在文章中或作為補充信息上傳。
倫理語句
患者發表同意書
倫理批準
這項研究涉及人類參與者。該研究得到Vitalité健康網絡倫理委員會的批準。# 101241;於2021年4月12日批準。參與者在參與研究前均知情同意參與研究。
致謝
作者感謝CanFASD網絡對加拿大從事兒童和青少年FASD診斷評估的診所以及參與研究問卷試點測試的衛生專業人員的支持。最後，作者感謝坦率的研究參與者。
參考文獻
補充材料
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補充數據
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腳注
貢獻者ED, DB和NL開發了調查工具，並為研究的概念化做出了貢獻。DB進行了采訪。ED和NL監督數據收集工作。DB和LL輸入數據。ED進行數據分析。ED、MP、NB協調起草了文章。所有作者都回顧了文獻，對數據分析和解釋的設計做出了貢獻，起草了文章的章節，批判性地審查了文章，批準了最終版本，並對所報告的研究負責。ED是這項工作的擔保人。
資金作者沒有從任何公共、商業或非營利部門的資助機構宣布對這項研究的具體資助。
相互競爭的利益沒有宣布。
患者和公眾參與患者和/或公眾沒有參與本研究的設計、實施、報告或傳播計劃。
出處和同行評審不是委托;外部同行評審。
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