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摘要
目標本係統綜述旨在比較主動監測和外展治療對穩定型髖關節發育不良(DDH)嬰兒的Graf α角、髖臼指數(AI)和股骨頭覆蓋率的影響。
設計根據係統回顧和薈萃分析指南的首選報告項目進行係統回顧報告。
數據源對PubMed、Embase、Cochrane和Web of Science數據庫的搜索於2020年1月進行，並於2021年1月更新。
合格標準對4個月以下有穩定DDH的嬰兒進行主動監測與外展治療的(非)隨機對照研究。
數據提取與合成使用Cochrane偏倚風險工具對所有符合條件的文章進行方法學上的評估。通過總結研究的特點和結果提取數據。
結果在納入的六項研究中，兩項隨機研究的風險較低，兩項有一定的擔憂。兩項非隨機化研究存在嚴重風險。共調查了544例發育不良髖關節(439名嬰兒)，其中307例接受觀察，237例接受治療。兩項研究報告在3個月治療後，alpha角和髖臼平均覆蓋率的改善更快。治療組與觀察組治療3個月後AI無差異。觀察組共有38例(12%)患兒轉用治療組。在最後的x光片中，21例觀察髖關節和32例治療髖關節發育不良。
結論對於DDH髖穩定的4月齡以下嬰兒，治療組與觀察組在3個月後的AI無差異。從觀察組到治療組的38名嬰兒(12%)的轉換證實了並非所有的嬰兒DDH髖關節會自發發展為正常髖關節。小的研究人群規模和研究方法的異質性需要一個大的隨機對照試驗來研究這個研究問題。
PROSPERO注冊號CRD4202123300。
- 兒科骨科
- 臀部
- 診斷放射學
數據可用性聲明
所有與研究相關的數據都包含在文章中或作為補充信息上傳。
這是一篇開放獲取的文章，按照創作共用署名非商業性(CC BY-NC 4.0)許可發布，該許可允許其他人以非商業性的方式發布、混編、改編、構建本作品，並以不同的條款授權他們的衍生作品，前提是原創作品被正確引用，給予適當的榮譽，任何更改都被注明，且使用是非商業性的。看到的:http://creativecommons.org/licenses/by-nc/4.0/．
統計數據來自Altmetric.com
本研究的優勢和局限性
所有已確定的研究，獨立於研究的質量，都納入了本係統綜述。因此，提供了一個完整的綜述當前的文獻。
廣泛回顧納入研究的偏倚風險。
納入研究的測量方法和測量力矩存在較大的異質性，使得研究結果難以比較，無法進行meta分析。
納入研究的質量存在很大的異質性，因為兩項非隨機化研究被歸類為嚴重偏倚風險。
簡介
髖關節發育不良(DDH)是新生兒和幼兒最常見的兒科骨科疾病之一。1 2DDH包括一係列發育性髖關節異常，從髖臼輕度發育不良到股骨頭脫位。3 4DDH的發病率因地理位置、種族背景和診斷定義而異，在1/1000到20/1000之間變化。2 4 5未經治療的DDH可導致短期和長期的發病率，如慢性疼痛、步態異常和早期髖關節骨關節炎。4 - 6為了在早期發現DDH，在世界各地實施了篩查規劃。
對於DDH的最佳篩查方法(普遍篩查與選擇性篩查)存在爭議，各國的篩查時機也存在較大差異。7 8在荷蘭，所有新生兒在出生後的第一個月內通過荷蘭國家篩查方案進行DDH篩查。當新生兒出現異常的臨床檢查(膝蓋高度，被動髖關節外展和Ortolani和Barlow動作)或當危險因素(家族史，臀位)存在時，新生兒在3個月時進行超聲檢查。如果有脫位的嫌疑，嬰兒將在2周內進行超聲檢查。8 9在歐洲，選擇性篩查也被用於比利時、法國、葡萄牙、瑞典、挪威、匈牙利、英國和愛爾蘭。相反，奧地利、德國、瑞士、意大利、斯洛文尼亞和斯洛伐克使用通用超聲篩查方法。7超聲篩查的時間範圍為第1周至第12周。7第三種篩查方法是僅包括臨床檢查的普遍篩查。10現有文獻比較篩選方法較少，且方法存在異質性。7
臨床檢查的局限性是敏感性較低，難以識別微妙的體征，大多數陽性Ortolani或Barlow動作會在出生後2-4周內自行消退。10 11基於Graf法的超聲檢查是DDH最常用的診斷和分類方法之一。12日13Graf法將2型髖分為穩定但發育不良髖，將3型髖分為不穩定或脫位髖。9髖關節超聲檢查有助於識別較小的異常，因此可能導致過度診斷。11roover的研究等表明85%的嬰兒DDH會在3個月大時消失，無需開始治療。14穩定的臀部傾向於自發發展為正常的臀部的假設得到了現有文獻的支持。6日15目前，在6個月以下的兒童中，誘拐治療是最常用的DDH治療方法。16然而，外展治療是否改變了穩定髖的自然過程是有爭議的。6Pollet的研究等在3 - 4月齡髖關節穩定的嬰兒中，未發現外展治療和主動監測在髖臼發育方麵的差異。2因此，最重要的問題是穩定型髖(Graf型2)是否真的是病理性的，是否需要外展治療。6此外，外展治療可能使嬰兒暴露於並發症，如股骨頭缺血壞死(AVN)和短暫性股神經麻痹。3.需要對文獻進行係統的回顧，以總結現有的比較外展治療和穩定髖的主動監測的研究。這一係統綜述的結果可能會影響目前的篩查和治療方法，並將發現知識差距。
本係統綜述的目的是比較主動監測和外翻治療對穩定型DDH (Graf 2型)嬰兒的Graf α角、髖臼指數(AI)和股骨頭覆蓋率(FHC)的影響。
材料與方法
搜索策略和協議
本係統文獻綜述是根據係統綜述和薈萃分析(PRISMA)指南首選報告項目進行的17（在線補充附錄1)．此過程的流程圖載於圖1．我們於2020年1月係統檢索了PubMed、Embase、Cochrane和Web of Science數據庫。這項研究於2021年1月更新。引用軟件(Endnote V.X9.3.3, Clarivate Analytics，波士頓，馬薩諸塞州)促進了搜索策略。提供了包含使用的關鍵字和索引術語(Mesh標題)的搜索字符串的布爾值(在線補充附錄2)．
基於全文的排除原因的選擇過程流程圖。
研究選擇
搜索字符串是在谘詢研究圖書管理員後開發的。剔除重複項後，利用NMCM和MAW根據標題和摘要進行篩選。審稿人之間的分歧在EMBP的協助下通過協商一致解決。EMBP、NMCM和MAW將閱讀標題和摘要相關的文章全文，以確定最終的資格。為了完成搜索，篩選了相關文章的參考列表，EMBP使用穀歌Scholar進行轉發引用。
合格標準
本綜述包括了對4個月以下出現穩定DDH的嬰兒的研究。當研究至少出現以下結果值之一時，才有資格納入:格拉夫角、AI或FHC。研究排除了患有嚴重先天畸形的參與者，如腦癱或脊柱裂。
搜索僅限於英語和荷蘭語。包括隨機對照試驗(rct)、偽rct和非隨機研究。對於非隨機研究，包括兩組的前瞻性和回顧性研究(包括病例對照研究)。未進行比較的研究(即未比較主動監測與外展治療)、橫斷麵研究、病例係列和病例報告，以確保納入高水平的證據研究。
偏頗的風險
三名審稿人使用修訂的Cochrane隨機化試驗偏倚風險工具(RoB 2.0)和Cochrane非隨機化研究偏倚風險工具(robbins - i)對研究的質量進行評估。所有項目——即隨機研究的選擇、表現、減員、檢測和報告偏倚，以及隊列研究的混雜和回憶偏倚——都進行了相應的評級。由於幹預的性質不可能使照護者和患者失明，因此所有研究對這方麵的表現偏差的評估不太嚴格。偏倚的總體風險被歸為低風險、一些擔憂或高風險的隨機化研究和低、中等、嚴重或臨界風險的非隨機化研究(在線補充附錄3和4)．18 19
結果和數據抽象
為了比較納入的研究，一位作者提取了以下特征:納入和排除標準(發育不良程度、納入時年齡、共病、既往治療)、受試者特征(性別、治療分配)、使用外展裝置、隨訪時間、結局指標(Graf α角、AI和FHC)、治療分配的變化和研究結論。這一過程已由另一位作者審查過。根據平均值、SD和使用在線計算器的嬰兒/臀數計算每個研究的效應大小。20.
患者和公眾的參與
由於本研究的性質，患者未參與本研究問題的製定、設計和實施。該係統綜述的結果將報告給荷蘭發展性髖關節異常患者協會Vereniging Afwijkende Heupontwikkeling。
結果
研究鑒定
最初的搜索提供了1450條記錄，其中刪除重複記錄後保留了866條。通過參考文獻追蹤沒有獲得額外的文章。所有866篇文章按標題和摘要進行篩選。其中22篇文章仍有資格進行全文審查，其中6篇文章被挑選出來進行質量評估和數據提取。被排除在外的原因全文載於PRISMA的流程圖(圖1)．
所選文章
納入的6項研究包括4項隨機對照試驗(Wood等，21Rosendahl等，22Bruras等23和Pollet等2)和兩項非隨機研究，其中一項是回顧性研究(Sucato等24)和一項前瞻性隊列研究(Kim等25)．一個隨機對照試驗(Brurås等23)是對另一項合格研究(Rosendahl等22)．
偏見評估的風險
四個隨機對照試驗中的兩個被評為低偏倚風險(Rosendahl等22和Bruras等23)和兩個問題(Pollet等2和木材等21)．這兩項非隨機研究24日25日被評為有嚴重偏見風險的(在線補充附錄3和4)．
隊列描述
納入的研究共調查了544例髖部。其中，307例通過超聲和x光片進行積極觀察，237例采用外展裝置治療。這些數字不包括Brurås的83髖等因為他們也被包括在羅森達爾的研究中等．22日23日544例患者中，至少97例為Graf IIb型，152例為IIc型。然而，並不是所有的研究都報告了格拉夫類型(Wood等，21金等25)，一項研究包括了除IIb和IIc型外的其他Graf型的穩定髖(Sucato等24)．
共有544髖屬於439名嬰兒。在439名嬰兒中，357名女嬰及82名男嬰(表1)．
治療策略
所有隨機研究在納入時將患者分配給觀察組(主動監測組)和外展治療組(Pavlik Harness或Frejka Pillow)。在非隨機化研究中，治療方案是根據治療醫生的判斷決定的(表1)．
嬰兒入組時的年齡從1天到4個月不等。隨訪采用超聲和x線片，最長隨訪時間為3個月至6年(表1)．如果發現髖關節發育有充分進展，則停止治療。充分進展的定義為:髖臼覆蓋率在6周時恢複正常(超過50%)，或在3和4個月時x光片正常(顯示無發育不良跡象，髖臼角<30°)21；6周時α角>53°或3個月時α角≥55°或6個月時AI高於平均值≤2個SDs22日23日；6周或12周時alpha角的改善2；α角≥60°/Graf型1/髖臼非凸形/股骨頭蓋度非應力視圖≥50%或應力視圖≥40%或AI高於平均值≤2sds24；或α角≥60°，FHC≥50%或AI≤2 SDs高於平均值。25如果發育不良進展或惡化不充分，觀察嬰兒開始治療或繼續治療的嬰兒(表2)．觀察組切換到治療組的嬰兒數在頁中的“治療切換”一欄中報告表2．
放射學結果
兩項研究報告了3個月時觀察和治療的嬰兒在α角或平均髖臼覆蓋率上有統計學意義的差異。21日22其中一項研究也顯示外展治療在1.5個月和3個月時與觀察相比，治療效果有所提高。223個月後，治療組與觀察組間AI均無統計學差異。此外，一項研究沒有顯示外展治療比12個月時觀察的治療效果有所提高。22
六項納入的研究中有三項報告稱，觀察組的嬰兒已轉到外展治療組。這種轉變的原因是在6 (n=11)或10周(n=1)時α角<50°，3個月(n=12)時α角<55°，或AI>比平均值高2個SDs (n=5)，226周(n=3)或12周(n=7)時α角惡化2和持續性超聲發育不良(n=2)。25觀察組共38例(12%)患兒轉入外展組。
隨訪結束時，21例觀察髖關節和32例治療髖關節仍然發育不良。一項研究，檢查外展治療的長期效果，並在Rosendahl的研究人群中進行觀察等一例接受治療的患者在6歲時仍存在發育不良(表2)．在治療組，兩個嬰兒接受了關節造影，沒有進一步的手術幹預，21一個嬰兒做了Salter截骨術，232例患兒行閉合複位和骨節石膏治療。2觀察組患兒均未行手術幹預。
討論
本係統綜述探討了DDH護理中最緊迫的問題之一，即外展治療是否改變了穩定DDH髖的自然過程。這一係統綜述表明，在4個月大的DDH髖穩定的嬰兒中，外展治療和觀察的結果沒有差異。兩項研究報告了在3個月接受外展治療的穩定DDH髖的alpha角和平均髖臼覆蓋率的更快改善。21日22然而，6項研究均未發現治療組與觀察組在3個月後AI有差異。
觀察組共38例(12%)患兒轉入外展組。這一發現支持了目前的文獻，即80%-85%的穩定型DDH髖會自發發展為正常髖。6日14從而為超聲檢查無法區分真正病理性的髖關節和未成熟髖關節的假說提供了證據。6在所有研究中，治療切換都是基於放射學特征。雖然確切的放射學定義不同的研究，複雜化了結果的比較。此外，在嬰兒交換組的三個研究中，有兩個報告的結果是根據意向治療原則進行分析的。這可能會使觀察組的結果更加樂觀。然而，主動監測的目的是在必要時主動監測和幹預。因此，意向治療原則可能是表征臨床情況的最佳方法。從觀察組到治療組的切換證實了並非所有的嬰兒DDH髖關節會自發發展為正常髖關節。主動監測可能存在的缺點是，如果在某一時刻需要進行治療，那麼開始治療的年齡可能較晚，治療時間可能更長。然而，一項研究報道，觀察組和治療組的中位治療時間相似，均為12周。22
其中一項納入的研究發現，出生時Graf分級的嚴重程度與隨後出現DDH之間沒有相關性。24其他研究均未檢測最終影像學結果的預測因素。有人可能會說，早期篩查的結果是診斷出更多的嬰兒的臀部會自發發展成正常的臀部，而後期的診斷將包括更多真正的病理臀部。這一假設得到了最近一項前瞻性隊列研究的支持。26本研究建議在2 - 3個月大時進行檢查，或對未成熟的髖關節實施觀望政策。2 - 3個月大時的積極監測可能有助於發現晚期和真正病理性的DDH髖關節，同時限製過度治療，這是本係統綜述所支持的。然而，沒有一項納入的研究分析了診斷時的初始年齡和最終放射結果之間的關係。
限製
本係統綜述的主要局限性是納入的研究之間的方法異質性。觀察組患者的診斷年齡、(放射學)診斷和分類標準、隨訪方案和開始治療標準差異較大。例如，盡管本綜述中包括的所有髖關節都被歸類為穩定型，但隻有一些可以歸因於Graf型IIb或IIc。此外，超聲檢查對髖關節進展充分的定義在納入的研究中有所不同。目前，在嬰幼兒髖關節超聲檢查中缺乏正常值和真正病理性髖關節的值。2這種異質性限製了研究結果的比較，meta分析不可行。此外，納入研究的研究質量各不相同，有兩項非隨機研究被歸類為嚴重偏倚風險。經過慎重考慮，我們決定將這兩項研究納入這篇綜述，以對目前的文獻進行一個完整的綜述。最後，對Burås的研究等是Rosendahl研究的6年隨訪等這是為了深入了解長期結果。由於兩項研究都包括了相同的嬰兒，對Burås的研究等未用於計算本綜述中報告的嬰兒(女性、男性)、髖關節(觀察、治療、格拉夫型)和治療切換的總數(表1和表2)．
未來的發展方向
這項係統綜述表明，外展治療和觀察(±延遲治療)對4個月大的DDH髖穩定的嬰兒沒有不同的結果。然而，納入的研究人群規模小，並顯示出相當大的方法異質性。因此，在大人群中研究這個研究問題是有必要的RCT。理想情況下，rct將嵌入當前的標準護理隨訪程序中。由於目前還無法區分真正病理性的髖關節和自然發展為正常髖關節的不成熟髖關節，因此這個研究問題仍然是DDH護理中最緊迫的問題。因此，超聲分類係統的發展將區分真正病理性的髖關節和不成熟的髖關節應該繼續下去。此外，患者的人口統計學特征(如診斷時的年齡)與放射學標準之間的關係，以及最終的放射學結果與需要從觀察組切換到治療組之間的關係也有待進一步探討。使用國家登記的前瞻性隊列研究可能發揮重要作用。此外，觀察與外展治療相比的成本效益應在大型試驗中進行探索。
結論
盡管有兩項研究報告稱，在3個月時接受外展治療的穩定型DDH髖的alpha角和髖臼平均覆蓋率有更快的改善，但六項研究均未報告在3個月後的4個月齡穩定型DDH髖的嬰兒中，治療組和觀察組之間的AI有差異。從觀察組到治療組的38名嬰兒(12%)的轉換證實了並非所有的嬰兒DDH髖關節會自發發展為正常髖關節。
數據可用性聲明
所有與研究相關的數據都包含在文章中或作為補充信息上傳。
倫理語句
病人同意發表
致謝
作者要感謝G Franssen博士對開發搜索字符串的支持。
參考文獻
補充材料
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補充數據
這個網絡僅文件已由BMJ出版集團從作者提供的電子文件生產(s)，並沒有編輯的內容。
腳注
EMBP和FECMM貢獻相同。
貢獻者NMCM和MAW參與了研究設計並開發了搜索串;EMBP、NMCM和MAW進行文獻檢索，提取數據並進行偏倚風險分析。所有的作者都閱讀並批準了最終的手稿，並參與了撰寫手稿。EMBP和FECMM對本文的貢獻相同。MAW作為擔保人，對本文的整體內容負責。
資金作者們還沒有從任何公共、商業或非營利部門的資助機構為這項研究宣布具體的資助。
相互競爭的利益沒有宣布。
患者和公眾的參與患者和/或公眾未參與本研究的設計、實施、報告或傳播計劃。
來源和同行評審不是委托;外部同行評審。
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